Calcifying odontogenic cyst(COC) is comparatively rare in occurrence. COC represents about 1% of jaw cysts, and although it may occur in soft tissue, it is most commonly found within bone. Both the intraosseous and extraosseous forms occur with about equal frequency in the maxilla and mandible, mainly in the incisor and canine areas The most notable features of this pathologic entity are histopathological and include a cyst lining demonstrating characteristic "ghost" epithelial cells with a propensity to calcify and the occasional association of this finding with certain odontogenic tumors including the odontoma and the ameloblastoma. In this case, COC was associated with anterior wall of the maxillary sinus which appeared in the anterior maxilla of 64-year-old woman, was reported. We report that the clinical experience of COC with review of literatures.
Journal of the Korean Association of Oral and Maxillofacial Surgeons
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제34권3호
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pp.383-387
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2008
The calcifying odontogenic cyst(COC) is considered to occupy a position between a cyst and an odontogenic tumor-having charateristics of both. Gorlin and col. described the COC for first time as an own pathological entity in 1962. Clinically, the COC represents 1% of the odontogenic lesion. It is possible to be found from the first decade to the eight decade but is more frequent during the second decade. It affects in same proportion the maxilla and jaw, being the most in tooth-bearing area of the jaw. This case of COC associated with an unerupted tooth which appeared in the right mandible of 22-year-old woman, was reported. This case report is to present a review of the literature relates to this case of COC and its treatment, discuss clinical, radiographic, histological and therapeutic aspects.
The calcifying odontogenic cyst was identified as a pathological entity by Gorlin & his associates in 1962. This lesion is one of the rarest and most disputable cysts in the oral region. The calcifying odontogenic cyst has variable clinical and radiological features. We review the previous literatures and report 2 cases of calcifying odontogenic cyst at Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Kyung-Hee University. The 1st case was as follows. The patient vas 22 year old female. The past dental history revealed extraction of prolonged retained #73 tooth about 15days ago. She complained a painful swelling on the lower anterior teeth area. There were chin and vestibular swelling on the lower anterior teeth area, tenderness and missing of #33 tooth. The radiograph revealed well-demarcated unilocular radiolucency containing radiopaque calcific flecks around impacted #33 tooth. The clinical diagnosis was COC, so surgical enucleation was done. There was no recurrence and COC was confirmed by pathologist. The second case was as follows. The patient was 72 year old male. The past history revealed inactive tuberculosis, bronchial asthma and denture construction. The chief complaint was rapidly growing mass on the lower left anterior edentulous area. The clinical findings were chin swelling protruding mass with surface ulceration, fluctuation and a few bloody fluid in aspiration. The radiograph revealed well-demarcated radiolucency mimiking the residual cyst. The biopsy result was COC. The surgical excision was done, but the lesion was recurred 10 months later. The treatment was surgical excision with aggressive peripheral bone grinding and FTSG form groin area. There was no problem during the postoperative period.
좌측 상악 구치부와 협부의 무통성 종창을 주소로 내원한 16세 여자의 좌측 상악동에서 다량의 석회화 침착과 미맹출지를 포항한 COC 1예를 구내 접근법을 통해 외과적으로 제거하였다. 적출물은 $50{\times}40{\times}35mm$의 크기였고 낭종벽으로 잘 피낭되어 있었다. 조직학적으로는 잘 발달된 상피 내벽과 ghost cell이 나타나 COC의 소견을 보였으며 석회화물은 complex odontoma의 양상을 보여 COC의 type IB로 분류되었다. 술후 1년이 지난 현재 안모의 개선을 나타내고 있으며 재발의 증상 없이 양호한 경과를 보여주고 있다.
The calcifying odontogenic cyst (COC) is a rare disorder of the jaws and shows various radiographic features. The purpose of this study is to describe the different radiographic appearances of 2 cases of COC. Case 1 was located in the posterior maxilla extending into maxillary sinus, showing unilocular radiolucency with a well-defined margin. Cortical bone expansion and thinning were prominent. Root resorption of adjacent teeth was apparent. Case 2 showed unilocular radiolucency with a calcified material. Calcification was supposed to be dystrophic dental hard structures, detected at the periphery of the lesion. Ghost cell and proliferation of ameloblastoma-like tissues were common features for these two lesions on histopathological findings. This reports presented common and atypical radiographic features of the COC.
Dentinogenic ghost cell tumor (DGCT) is a rare epithelial odontogenic neoplasm, representing 1.9% to 2.1% of all odontogenic tumors. It is the neoplastic counterpart of the calcifying odontogenic cyst (COC), and characteristic islands of odontogenic epithelical cells contain numerous ghost cells and dysplastic dentin, and also have many common histological features with ameloblastoma. The 2005 World Health Organization (WHO) Classification of Odontogenic Tumours re-named this entity as calcifying cystic odontogenic tumor (CCOT) and defined the clinico-pathological features of the ghost cell odontogenic tumours, CCOT, DGCT and ghost cell odontogenic carcinoma (GCOC). We report a rare case of central DGCT in the posterior maxilla of a 31-year-old female with literature review, for the emphasis of Oral and Maxillofacial surgeon's role.
석회화 치성낭은 상악 전치부에 호발하는 발육성 치성낭이나 조직학적 소견이 다양하고 따라서 분류 체계도 다양하다. 악골 내에서 느리게 진행되는 무통성 종창이 일반적이며 24-30%에서 매복치 및 치아종과 연관되어 나타난다. 피복 상피에 나타나는 유령세포는 결합 조직 에 노출되어 석회화 조직을 형성한다. 이 증례는 14세 여아의 상악 견치부에 발생한 치아종을 동반한 석회화 치성낭으로, 매복된 상악 좌측 견치 치관 주위로 경계가 명확한 방사선 투과성 병소와 다발성의 방사선 불투과성 석회화 물질이 혼재된 병소였다. 조직병리학적으로 중층 편평상피로 이장되어있고 상피 내에 유령세포가 관찰되었다. 석회화된 물질은 복합 치아종의 소견을 보여 Preatorius의 조직학적 분류에 의한 석회화 치성낭 Type IB로 진단되었다. 병소의 적출 및 병소에 이환된 견치 발치를 시행하였다. 현재 염증 소견이 관찰되어 병소에 이환된 상악 좌측 제1소구치는 치수치료를 시행하였으며 환아 및 보호자가 포괄적인 교정 치료를 원하여 현재 공간 유지 장치를 장착 중이다.
석회화 치성낭은 비교적 드문 낭으로 하나의 독립된 유형의 치성 병소로 인정받고 있지만, 조직학적 소견이 다양하고 분류체계도 학자들마다 다르다. 석회화 치성낭의 이장상피는 중층편평상피로 되어 있으며, 상피층 내에 특징 세포인 유령세포가 출현한다. 유령세포들은 인접한 결합조직 에 치성조직을 유도할 수 있는 능력을 가지고 있어 법랑모세포종, 법랑모세포 치아종, 법랑모세포 섬유치아종, 치아종 등의 치성종양이 합병되어 발생하기도 한다. 외과적 제거 후 재발율은 적지만 치성종양이 병발될 경우가 있기 때문에 반드시 조직병리학적 검사를 수행하여야 한다. 7세 남아가 상악 좌측 중절치의 미맹출을 주소로 원광대학교 치과병원 소아치과에 내원하였다. 방사선 사진에서 맹출되지 않은 상악 좌측 중절치 및 측절치 치관 상방에 방사선 불투과성 물질이 보였다. 초기 임상적 방사선학적 검사 결과 치아종으로 진단하였으며, 외과적 적출 및 생검을 시행하였다. 적출물은 불규칙적인 석회화 물질로 구성된 복잡 치아종 양상을 보였으며 상피조직으로 싸여 있었다. 조직병리학적 검사 결과, 이장상피에서 유령세포의 군집이 관찰되었고, 석회화 조직은 법랑질, 상아질 형태의 조직들이 혼합된 양상을 보여, 복잡 치아종을 동반한 석회화 치성낭으로 진단하였다. 본 증례에서와 같이 매복치 상방의 치아종 양상의 병소가 관찰되었을 때 석회화 치성낭의 가능성을 염두에 두어야 할 필요가 있다.
석회화 치성낭은 하나의 독립된 유형의 치성 병소로 인정하고 있지만, 조직학적 소견이 다양하고 분류 체계도 학자들마다 다르다. 또한 석회화 치성낭의 피복상피는 인접한 결합조직에 치성조직을 유도할 수 있는 능력을 갖고 있어 다른 치성 종양과 흔히 동반하여 발생한다. 이 증례는 5세 여아의 상악 전치부에 발생한 치아종을 동반한 석회화 치성낭으로, 매복된 상악 좌측 중절치 및 측절치 치관 주위로 경계가 잘 된 방사선 투과성 병소와 다발성의 방사성 불투과성 석회화 물질이 혼재된 병소였다. 병리조직학적으로 피복상피는 법랑모세포와 유사하였고 상피 내에 유령세포의 군집이 관찰되었다. 석회화된 종괴는 일부 잔존한 범랑기질이 상아질로 둘러싸여 있었고, 퇴축 법랑상피 및 유령세포의 군집이 관찰되어 복잡 치아종이 동반된 석회화 치성낭으로 진단하였다. 이 증례에서와 같이 소아에서도 매복치와 동반하여 방사선 투과 및 불투과상의 혼합 병소가 관찰되면 석회화 치성낭의 가능성을 항상 염두에 두어야 할 필요가 있다. 환자는 수술 1년이 경과한 현재까지 재발의 소견은 없었고, 현재 혼합치열기의 간격조절을 시행 받고 있는 중이다.
Ghost cell odontogenic carcinoma (GCOC) is a rare malignant neoplasm characterized by the presence of ghost cells. It is considered to originate from either a calcifying odontogenic cyst(COC) or a dentinogenic ghost cell tumor(DGCT). Its clinical and radiographic characteristics are non-specific, including slow growth, locally aggressive behavior, and eventual metastasis. This case report describes a 43-year-old Thai man with plain radiographs and cone-beam computed tomographic images revealing a unilocular radiolucency with non-corticated borders surrounding an impacted left canine associated with radiopaque foci around the cusp tip. Based on the microscopic findings, the lesion was diagnosed as GCOC. Partial maxillectomy of the right maxilla was performed, and radiotherapy was administered. An obturator was made to support masticatory functions Three years later, the lesion showed complete bone remodeling and no signs of recurrence, and long-term follow-up was done regularly.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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