Background & Method : Bronchiolitis obliterans organizing pneumonia(BOOP) is a specific clinicopathologic condition characterized by chronic inflammatory interstitial infiltrates. Cryptogenic form of BOOP presents subacute clinical course of flu-like illness, such as cough, fever, dyspnea with exertion and other constitutional symptoms. Pathologically it shows the presence of granulation tissue filling the lumen of terminal and respiratory bronchioles, extending into distal airspaces. Recently, we reviewed 24 cases of idiopathic type of BOOP, 5 cases of our hospital and another 19 cases on Korean literatures, and compared with reviewed data from foreign literatures. Results : Mean age was 54 years old and there was female preponderance in domestic reports. Their common presenting symptoms were dyspnea and cough, and mean duration of illness was 41 days. On chest examination, inspiratory crackle was a common finding. The laboratory findings were nonspecific except hypoxemia. Lung function studies revealed restrictive defect or combined obstructive and restrictive pattern in most patients. Bilateral patchy and nonsegmental alveolar opacities constituted characterized radiographic finding, highlighted on high resolution computed tomogram. It showed a favorable prognosis with an excellent responsiveness to corticosteroid therapy. The clinical features and laboratory findings were similar between domestic and foreign cases except female preponderance in Korean cases. Conclusion : If the clinical course is atypical or pregressive under proper treatment, clinicians should reevaluate clinical features and radiographic findings under the consideration of BOOP. Tissue confirmation would be recommended for the definitive diagnosis of BOOP.
Truncus ateriosus is one of the cyanotic congenital heart disease. The incidence is relatively uncommon, as 0.4% of totoal congenital heart disease. Embryologically the defect is due to a lack of partitioning of the embryonic truncus and conus during the first few weeks of fetal life. The ventricular septal defect is invariable present. A single arterial vessel arises from the heart and supplies blood to the aorta, the lung, and the coronary arteries. In 1949, collett and Edwards classified this defect according to anatomic variation to four major types, such as type I, II, III, and IV. Type IV is defined that pulmonary arteries are absent, and the pulmonary arterial supply arises from the descending thoracic aorta. This patients often have a continuous murmur head particularly well in the interscapular area. No effective surgical treatment is available. We have experienced one case of truncus arteriosus, type IV of Collett and Edwards in the Department of Thoracic and Cardiovascular Surgery, Kyungbook National University Hospital. This patient was 10 year-old girl. The chief complaints were cyanosis and dyspnea on exertion since birth. She was admitted at this hospital on April 16, 1980. The continous machinery murmur was heard loudest at the interscapular area. The chest X-ray films revealed cardiomegaly with an increase in pulmonaryvascular markings. The pulmonary secotr was significantly concave. No filling of pulmonary arteries noticed by the right ventriculogram. There was possible biventricular hypertrophy in EKG. The echocardiogram showed that the demension of the aortic root was larger than normal and minimal increase of the left ventricular internal dimension. The cardiac catheterization data was obtained by use of the great saphenus vein approach. The systolic pressure of the right ventricular outflow tract was 80 mmHg and was similar to that of the aorta. The oxygen saturation data revealed the evidence of the left to right shunt at the level of ventricular septum. The patient was operated and the diagnosis was confirmed as trucus arteriosus, type IV. No effective surgical interventins were performed.
Papillary fibroelastoma is a rare benign tumor of the heart. A 21-year-old man presented with dyspnea on exertion and echocardiogram showed a small round mass attached to the anterolateral papillary muscle. After excision of the mass, including anterior papillary muscle, chordae tendinae, and anterior leaflet, he underwent mitral valve re-placement with a mechanical valve. He was discharged on anticoagulant therapy without further problems.
Angiosarcomas are rare tumors, seen most commonly in the skin and soft tissue of head and neck legion. But it has been described in numerous body sites including thyroid, breast, liver, spleen, bone, etc.. Their biological behaviors depend on the microscopic grade, site of origin, and multifocality. We report the unique cytological features of an angiosarcoma in pleural fluid. A 61-year-old woman presented with a 6 month history of dyspnea on exertion and chest pain. Chest computerized tomography(CT) revealed multiple subpleural small nodules in the right lung and widespread all space consolidation and pleural effusion in the left lung. CT of liver revealed multiple small low attenuated lesion. The smears obtained from pleural fluid showed hypocellularity with a hemorrhagic background. The tumor cells were highly pleomorphic oval or spindle in shape and presented singly, in loose groups, in knitted syncytial aggregates, and in acinar pattern. Their nuclei had vesicular chromatin with delineated, thick nuclear membranes and occasionally a large eosinophilic, prominent nucleolus. The cytoplasm was plump, thin or protected in spindly fashion. Almost ail tumor cells showed variable sized intracytoplasmic vacuoles and their nuclei were sometimes crescentic by a huge vacuole. Occasional binucleated tumor cells and mitotic figures were present. Cellular debris and streaky materials were identified. Needle biopsy specimen from the pleura revealed anastomosing slit-like spaces lined by pleomorphic tumor cells. The tumor cells showed a strong reactivity for CD31 and vimentin and focal weak reactivity for factor VIII-related antigen.
Pulmonary alveolar proteinosis (PAP) is a rare disorder that's characterized by accumulation of surfactant components in the alveolar space. Idiopathic PAP is recognized as an autoimmune disease that's due to impaired alveolar macrophage function and this caused by autoantibodies against granulocyte-macrophage colony-stimulating factor (GM-CSF). We report here a case of pulmonary alveolar proteinosis that was deemed interstitial lung disease at the initial diagnosis. A 61-year-old man presented with intermittent blood tinged sputum and dyspnea on exertion. The man was a painter for 30 years and he had a 10 pack-years smoking history. Chest computerized tomography (CT) revealed multifocal ground-glass opacity with interstitial thickening at both lungs. His pulmonary function tests and methacholine test revealed non specific results. He was diagnosed with interstitial lung disease on the basis of the chest CT finding and occupational history. However, seven months later, his symptoms progressed. Follow-up chest CT was performed. Wedge resection via video-assisted thoracoscopic surgery (the anterior basal segment of the left lower lobe) was done. Microscopic examination showed large groups of alveoli with excessive amounts of surfactant and a complex mixture of protein and lipid (fat) molecules. Finally, he was diagnosed as having pulmonary alveolar proteinosis.
Jin, Seung Young;Yun, Hye Ri;Choi, Yun Jung;Park, Jun Dong;Kim, Jin Tae;Kang, Chang Hyun;Park, Young Sik;Choi, Young Hun;Kim, Woo Sun;Suh, Dong In
Clinical and Experimental Pediatrics
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v.60
no.7
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pp.232-236
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2017
Pulmonary alveolar proteinosis (PAP) is a rare disease in children characterized by intra-alveolar accumulation of surfactant proteins, which severely reduces gaseous exchange. Whole lung lavage (WLL) is the preferred technique for the treatment of severe PAP. Herein, we present a pediatric case of PAP treated with WLL. An 11-year-old boy was admitted with the chief complaint of a dry cough lasting 6 months. He developed symptoms of dyspnea on exertion and had difficulty in climbing stairs. He was ultimately diagnosed with PAP through video-assisted thoracoscopic lung biopsy. As first-line of treatment for PAP, he underwent therapeutic WLL for each of his lungs on separate days. After a brief recovery, his symptoms gradually worsened; therefore, he underwent a second WLL. This is the first pediatric case of PAP relapse despite successful WLL in Korea.
Aortic regurgitation in the pediatrics who had previous cardiac surgery is increased with their improved longterm survival rate and their complexity of heart disease. So the need of aortic valve surgery in pediatrics is also on the increase. A 10-year old boy was admitted for progressive cyanosis and dyspnea on exertion(DOE). The patient had been underwent lateral tunnel Fontan operation before. Echocardiography and cardiac catheterization study revealed hepatic vein drained to pulmonary atrium via intrahepatic collaterals, moderate atrioventricular regurgitation, and severe aortic regurgitation due to aortic root dilation. We report a case who had aortic root reconstruction, valvuloplasty of the atrioventricular valve, and hepatic vein ligation successfully Cyanosis and DOE was dramatically improved after the operation
Munro is generally considered the first person to have demonstrated, in 1888, in an infant cadaver, the feasibility of dissection and ligation of a persistently patent ductus arteriosus. In august, 1938, Robert Gross reported first successful division and suture of the patent ductus of 7 year old girl. Interruption of a ductus is one of the most satisfactory and curative operations in the field of surgery for congenital heart disease. Seventy-eight consecutive cases of closure of patent ductus arteriosus were operated from June 1980 to June 1988 in the department of thoracic and cardiovascular surgery in Maryknoll Hospital. Retrospective clinical analysis of the patients were 1. There were 24 males, 54 females. 2. The age range of the patients were from 7 months to 32 years with the mean age 9.8 years. 3. Chief complaints of the patients were frequent URI[70.5%], dyspnea on exertion[36.9%], palpitation[10.3%], but 15 patients[19.2%] had no subjective symptoms. 4. Continuous machinery murmur could be heard at the 2nd or 3rd intercostal space on the left sternal border in 66 patients[84.6%]. The other 12 patients made systolic murmur. 5. Radiographic findings of the Chest P-A were cardiac enlargement in 55 patients[70%], enlargement of pulmonary conus and/or increasing density of pulmonary vascularity in 68 patients[87%]. 6. Electrocardiographic findings of the patients were within normal limit in 23 patients[36%], LVH in 38 patients[48.7%], RVH in 7 patients[9%], biventricular hypertrophy in 5 patients[6%]. 7. Cardiac catheterization performed in 62 patients. Mean Qp/Qs=2.5, mean pulmonary arterial pressure=45 mmHg. 8. 73 patients were operated through left posterolateral thoracotomy: Closure of the ductus by ligation in 64 cases, division with suture in 6 cases, and division with aortopatch in 3 cases. Ligation through median sternotomy under cardiopulmonary bypass were 5 cases. 9. There was no death associated with operation, but one case was experienced with intraoperative tearing of ductus resulting in massive bleeding. The other complications were transient hoarseness in 2 patients, chylothorax in 2 patients.
Primary cardiac tumor has very low incidence, especially in cases of malignancy. A 29 year old male patient visited our cardiologic clinic for recent aggrevation of dyspnea on exertion and palpitation. Echocardiography showed a large tumor in the left atrium, which suggested the left atrial myxoma. Urgent open heart surgery was taken. The operative finding was fossa ovalis based a large tumor (35$\times$90$\times$50 mm) that invaded the posterior wall of LA and right superior pulmonary vein directly. The tumor was excised well by simple dissection, and the final pathologic report was malignant myxofibrosarcoma. His postoperative course was smooth and he was discharged in good health. Postoperative radiation and chemotherapy had taken with satisfactory clinical outcome.
Kim, Do Youn;Lee, Jae Sung;Kim, Young;Chang, Yoon Soo;Kim, Hyung Jung;Kim, Tae Hoon;Ahn, Chul Min
Tuberculosis and Respiratory Diseases
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v.57
no.5
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pp.489-493
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2004
Unilateral pulmonary artery agenesis is a rare congenital anomaly usually associated with other cardiovascular anomalies such as tetralogy of Fallot or septal defect. Unilateral pulmonary artery agenesis without other coexisting cardiovascular abnormality (isolated unilateral pulmonary artery) is extremely rare and often asymptomatic until adulthood. In these patients, diagnostic clue is found in a plain chest roentgenogram, showing a hyperlucent contracted hemithorax. We have recently experienced a case of isolated right pulmonary artery agenesis, which was diagnosed by chest dynamic CT, perfusion scan, echocardiogram and 3-dimensional reconstruction cardiac CT angiography in a 50-year old female who had suffered from mild dyspnea on exertion and improved with conservative treatment. We report this case with a brief review of the relevant literature.
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