We present a case of a 13-year-old boy with Gorham's disease involving the thoracic and lumbar spine, femur, and gastrointestinal (GI) tract, which was complicated by recurrent chylothorax and GI bleeding. The presenting symptoms were intermittent abdominal pain, back pain, and melena. Esophagogastroduodenoscopy and colonoscopy showed no abnormal lesions, but duodenal biopsy showed marked dilation of the lymphatics in the mucosa and submucosa, which revealed positive staining with a D2-40 immunohistochemical marker. In cases of GI bleeding with osteolysis, the expression of a D2-40 marker in the lymphatic endothelium of the GI tract may help to diagnose GI involvement in Gorham's disease. To the best of our knowledge, this is the first case report to pathologically demonstrate intestinal lymphatic malformation as a cause of GI bleeding in Gorham's disease.
Coarctation of the aorta is a congenital constriction of the aorta of varying degree usually located slightly distal to the origin of the left subclavian artery. This congenital malformation is found at 5-9% of the congenital heart disease in Europe & North America, but in our country, it is reported as one of rare malformations. We present a case of coarctation of the aorta, which had double diaphragms as discrete form. This is 9 year-old boy, who has suffered from hypertensive symptoms since 6 years before. Coarctation of the aorta was confirmed by aortography, and there was no combined anomalies, and it was postductal type, and coarctations were consisted of two diaphragmatic webs at the both ends with a central aneurysmized. After resection of the coarctated segment completely, Woven Dacron graft was inserted with 18mm in diameter & 2.5cm in length successfully.
Isolated sphenoid sinusitis is a rare disease in children, and its symptoms are often nonspecific and confusing. Rarely, severe headache can be the first or only symptom of isolated sphenoid sinusitis. New daily persistent headache (NDPH) is a form of chronic daily headache that may have features of both migraines and tension-type headaches. NDPH is difficult to diagnose and requires a multifaceted approach. Here, we report on a 10-year-old boy and an 11-year-old girl who both presented with typical NDPH symptoms. These patients had no nasal symptoms or signs of infection. Neither nonsteroidal anti-inflammatory drugs nor topiramate had any effect on the headaches. Their neurological and ophthalmological examinations were normal. The results of routine blood work, including thyroid function tests, inflammatory markers, complete blood count, tests for viral infection, and a metabolic panel, were normal. A brain magnetic resonance imaging scan showed isolated sphenoid sinusitis. Both patients' symptoms resolved completely after approximately 1 month of oral antibiotics for sinusitis.
Journal of the Korean Society of Food Science and Nutrition
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v.27
no.3
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pp.553-562
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1998
Food allergy is defined as an immunologically-mediated adverse reaction to food.The food allergy as a clinical entity has been recognized for many years, although there is yet no general consensus as to the incidence of this syndrome. One difficulty in studying food allergies has been the lock of a reasonable animal model in which reactions could be induced by orally administrating foods. It has been generally accepted that the initial target for an immediate reaction to food is the mast cells, within the gastronitestinal mucosa, and such cells are sensitize in vivo by food-specific immunoglobulin(Ig) E. Degranulation of these cells facilitates the entry of an antigenic epitope into the lymphatic system and blood stream, thereby causing further degranulation of the mast cells and basophils throughout the boy. Accordingly, the author attempted to develop an animal model that is indicative of evaluating IgE-mediated immediate hypersensitivity. It is also necessary to evaluate the effects of nutritional envioronments on dietary protein-dependent allergy and the regulatory mechanisms of dietary fats on IgE-mediated immune response. In this review, animal models to evaluate a food ingredient, effects of dietary fats and curcuminoids, milk whey protein hydrolysates on allergic reaction, and effect of dietary fat in splenic immune cells are presented.
The Journal of the Korean bone and joint tumor society
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v.16
no.1
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pp.37-41
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2010
A hemangioma occurred in the bony epiphysis is extremly rare. A 5-year-old boy visited to our hospital with pain and flexion contracture on the right knee. MRI showed some lesions scattered in the epiphysis of the distal femur and the proximal tibia. Biopsy specimen from the distal femoral epiphysis revealed pathologic findings compatible with hemangioma. On 8 years follow-up, the lesion in the distal femoral epiphysis had been cured, and those in the proximal tibial epiphysis were spontaneously disappeared without surgery. The scanogram shows no leg length discrepancy and angular deformity. We reports a rare case of hemangioma occurred in the bony epiphysis with the results of 8 year follow-up with the review of literatures.
Infection cases of diphyllobothriid tapeworms are not much in the below teen-age group. We report a case of Diphyllobothrium nihonkaiense infection in a 13-year-old boy. He presented with severe fatigue, occasional abdominal pain at night time. He also had several episodes of tapeworm segment discharge in his stools. By his past history, he had frequently eaten raw fish including salmon and trout with his families. Numerous eggs of diphyllobothriid tapeworm were detected in the fecal examination. We introduced amidotrizoic acid as a cathartic agent through nasogastroduodenal tube and let nearly whole length (4.75 m) of D. nihonkaiense be excreted through his anus. After a single dose of praziquantel, the child's stool showed no further eggs, and his symptoms disappeared. The evacuated worm was identified as D. nihonkaiense by mitochondrial cox1 gene analysis. Here we report a successful extracorporeal worm extraction from an infection case of D. nihonkaiense by the injection of amidotrizoic acid.
Nam, Seung Min;Choi, Hwan Jun;Kim, Mi Sun;Kim, Young Bae
Archives of Plastic Surgery
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v.33
no.4
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pp.514-517
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2006
Purpose: To report a rare case of concealed penis that was aggravated by circumcision and simple way of treatment using skin flap. The concealed penis is a primarily pediatric disease and is usually treated by urologists. The plastic surgeons tend to see these patients when it become secondary deformation or in conjoinment with other specialties. In such situation, the plastic surgeons do not have many experiences. Methods: A 3-year-old boy was admitted with aggravated concealed penis after circumcision in congenital webbed penis. Patient had been operated with scar revision and skin flap and peri operative antibiotics. Results: The patient recovered well without any complication such as infection, hematoma and necrosis of flap. Patient was discharged POD#7 with remaining sutures. Patient was followed up for 7 months and he has no sign of erectile dysfunction, voiding dysfunction and evidence of inflammation of the urinary system. Conclusion: We experienced a case of concealed penis that was aggravated from aggressive circumcision in congenital webbed penis.
Angiodysplasia is the most common vascular abnormality of the gastrointestinal tract and probably the most frequent cause of recurrent lower intestinal bleeding in otherwise healthy elderly patients. Also, it is an important cause of hemorrhage in chronic renal failure observed in up to 19~32% of patients. Bleeding due to gastric angiodysplasia is treated by various endoscopic approaches, including argon and Nd : YAG laser photocoagulation, monopolar or bipolar electrocoagulation, heater probe, injection sclerotherapy, band ligation or hemoclipping. A 15-year-old boy, who had undergone hemodialysis for chronic renal failure for about 10 years, was admitted due to melena and progressive anemia. A gastroduodenoscopy revealed a cherry red and fern-like lesion with oozing on the posterior wall at junction of gastric body and fundus. Endoscopic hemoclipping therapy was performed. However, melena recurred four days later. Argon plasma coagulation and hemoclipping therapy were performed again. Since then, no recurrence of bleeding has been observed.
A 16 year-old boy was admitted to our department because of mild chest discomfort and mild dyspnea. A mass involving posterior wall of the left ventricle near posterior mitral annulus was found on echocardiography and cardiac MRI. Total excision of the mass was performed via posterior ventriculotomy under the cardiopulmonary bypass. The pathologic diagnosis revealed mature cardiac myocyte hamartoma. There was no evidence of arrhythmia and tumor recurrence during the 1 year of follow up after the surgery.
Lipoblastoma is a rare benign mesenchymal tumor that occurs primarily in infancy and childhood. There are two types of lipoblastoma: focal or diffuse (lipoblastomatosis). This is typically located in the extremities, and less frequently in the trunk, head and neck, and the retroperitoneum. Lipoblastoma is a tumor with a good prognosis with no reported metastasis, despite of its potential for local invasion, local recurrence and rapid growth. Complete surgical resection is essential for treatment, and long term follow up is needed.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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