Midline Granulcma(Malignant midline reticulosis) of upper respiratory tract was known as one of the fatal diseases that involve the nasal cavity, paranasal sinuses, pharynx and larynx, with progressive localized necrotizing inflammation and granuloma formation. The disease was first described in 1897 by McBride and after Stewart many clinical and histological studies have been done in 1933. But its etiology is still unclear and therapeutic methods are still under development. The authors carried out a clinical study of 15 cases which were diagnosed and treated as midline granuloma, including 7 cases which received combination radiation and steroid therapy from January 1964 to December 1980. The results are as follows: 1) Age and Sex distribution: 6 cases fell into the ages from 30 to 39 years: 13 cases (87%) were male and 2 cases (13%) were female. 2) Primary lesion sites were nasal cavity and paranasal sinuses area (8 cases: 53%), palatine tonsil (3 cases: 20%) and pharynx (2 cases: 13%) in order. 3) Common symptoms were nasal stuffiness and sore throat (6 cases: 40%), headache (5 cases: 33%), nasal discharge and facial edema (3 cases: 20%) in order. 4) Microorganisms were identified in 4 cases: staphylococcus in 2 cases, pseudomonas in 1 case and streptococcus in 1 case. 5) All 7 cases who received combination radiation and steroid therapy revealed complete regression and no recurrence. 6) Among the 5 cases, who received steroid and antibiotic therapy, 2 cases died and other 3 cases improved temporarily and then developed aggrevation of symptoms.
Langerhans' cell histiocytosis (LCH) is a rare immunologic disorder characterized by histiocyte proliferation in multiple organ systems. Eosinophilic granuloma, a benign bone lesion, represents a focal form of LCH. We experienced a case of Langerhans' cell histiocytosis in a patient who presented with intracranial epidural hematoma and cyst on the midline of the frontal skull. A 10-year-old boy presented with a rapidly growing large scalp mass on the midline frontal area after mild head trauma. The scalp mass was painless and immobile. Plain skull x-ray showed a punched-out bone lesion. Computed tomography and magnetic resonance imaging showed a non-enhancing osteolytic lesion presenting with an epidural hematoma and cyst on the midline of the frontal skull. The lesion of the skull was completely resected and the patient's recovery was uneventful. The acute presentation of a solitary eosinophilic granuloma of skull with an epidural hematoma has been described in only five cases in the literature and we report the first case of LCH presenting as an intracranial epidural hematoma on frontal area.
Seven patients having midline granuloma received local irradiation from March 1983 to June 1986. Clinically, all of the 7 patients had pansinusitis with necrotic destruction of the involved sites and one case revealed colonic lesion. Each of the patients received a tumor dose of $4,000\~5,000 cGy/5\~6$ wks to the upper aerodigestive tract using a 6-MV linear accelerator. Complete and partial remission occured in 3 patients each, and in one case, the disease progressed despite of the irradiation.
Tahmasbi-Arashlow, Mehrnaz;Patel, Paras B.;Nair, Madhu K.;Liang, Hui;Cheng, Yi-Shing Lisa
Imaging Science in Dentistry
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v.52
no.2
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pp.123-131
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2022
Purpose: The aim of this study was to characterize the cone-beam computed tomographic (CBCT) imaging features of central giant cell granuloma (CGCG) of the jawbone. Materials and Methods: This study retrospectively reviewed 26 CBCT studies of histologically proven cases of CGCG during a period of 20 years, from 1999 to 2019. Patients' demographic data were recorded, and radiographic features were assessed (location, border, cortication, appearance of the internal structure, locularity, septation, expansion, cortical perforation, effects on surrounding tissue, whether the lesion crossed the midline, and lesion volume). Results: In this study, CGCGs were seen almost twice as often in the mandible than in the maxilla, and 64.7% of mandibular lesions involved the anterior region. Only 26.9% of lesions crossed the midline, a feature that was considered characteristic of CGCG. Furthermore, 65.4% of lesions were unilocular and 34.6% were multilocular. The correlation between a lesion's size and its locularity was statistically significant, and larger lesions showed a multilocular appearance. The mean volume of multilocular lesions was greater than that of unilocular lesions. Conclusion: CGCGs showed variable radiographic features on CBCT, and this imaging modality is highly effective at demonstrating the radiographic spectrum and lesional extent of CGCGs in the jawbone.
This case report describes a rare occurrence of pyogenic granuloma (PG) in the hard palate deviating from its typical gingival location that led to the formation of an alveolar cleft. The aggressive growth pattern of the lesion, with atypical progression from a pedunculated nodule to an alveolar cleft, raised concern. The diagnosis was based on magnetic resonance imaging and computed tomography findings, which revealed a tadpole-shaped lesion originating from the midline hard palate. The differential diagnosis included a minor salivary gland tumor. Surgical excision was performed under general anesthesia and resulted in a mucosal defect without nasolabial fistula formation or bone exposure. The palatal defect was packed with oxidized regenerated cellulose and closed with Vicryl Rapide sutures, both of which contributed to the patient's successful outcomes. Our comprehensive approach, extending across the stages of surgical planning, execution, and postoperative care, demonstrated the advantages of a multidisciplinary strategy for the accurate diagnosis and effective treatment of palatal PGs. This report makes a meaningful contribution to the existing literature on common oral lesions by emphasizing the importance of a broad differential diagnosis and a systematic approach to oral pathologies. It also raises clinical awareness of PGs with atypical presentations and the diagnostic challenge that they pose.
Baek, Hun Hee;Lim, Sung Hwan;Lee, Mi Ji;Kim, Seung Woo
Korean Journal of Head & Neck Oncology
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v.33
no.1
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pp.35-38
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2017
The extranodal nasal NK/T-cell lymphoma was formerly known as lethal midline granuloma due to its most common clinical pattern like a destructive midline facial tumor. It often spread to other extranodal sites, such as skin, soft tissue, testis, upper respiratory tract, and gastrointestinal tract etc. For this reason, the term of extranodal NK/T-cell lymphoma, nasal type is preferred. Its disease entity may have a prominent admixture of inflammatory cells and necrotic tissues, further causing difficulty in diagnosis. A 44-year-old man was visited to our clinic with complaints of dysphagia and odynophagia during six months. He underwent three times punch biopsies and then, two times incisional biopsies. Finally, He was diagnosed as extranodal NK/T-cell lymphoma, nasal type involving oropharynx and supraglottis. We report an extremely rare case of extranodal NK/T-cell lymphoma, nasal type occurred in oropharynx and supraglottis with a brief review of literature.
Tuberculosis is one of the most common chronic disease. While the disease process may involve anywhere of the body, tuberculosis of anterior mediastinum which forming tumor like mass was not recognized commonly. We experienced a surgical case of tuberculous empyema thoracis at anterior mediastinum in 16 year old boy. Preoperatively, he was diagnosed to anterior mediastinal tumor such as teratoma or dermoid cyst by routine study. Operation was performed by midline sternotomy extending over right 4th intercostal space. The mass was elongated football shaped [20x16x15] and markedly adhered to right side of pericardium, upper 8< lower lobe of the right lung. Opening the mass, enormous pus-like material was evacuated and excised segmentally with decortication. Postoperative pathologic diagnosis was tuberculous empyema thoracis and granuloma.
Central nervous system (CNS) sparganosis is a rare parasitic infestation caused by ingestion of the raw or inadequately cooked snakes or frogs. Sparganum is well known for its ability of migrating though the tissue, therefore, it can cause various neurological symptoms if it involves neurological systems. A 51-year-old male patient visited our department of neurosurgery complaining of the motor weakness and radiating pain on both upper extremities over 4 months. He had a history of ingesting raw snakes untill his late twenties. The magnetic resonance (MR) images of. cervical spine revealed an intramedullary ill-defined enhancing lesion with the aggregated cysts in the upper cervical spinal cord. Under presumptive diagnosis of sparganosis, we took brain MR image. The brain MR images revealed the signal change in right fronto-temporallobe suggesting the trajectory of parasitic migration via ventricular systems. He underwent a midline myelotomy and granuloma removal followed by the posterior laminoplasty. Pathologic findings showed inflammatory changes and necrosis with keratinized tissue suggesting the CNS sparganosis. We report an uncommon case of CNS sparganosis migrated from the brain to the spinal cord with literature review.
Lymphomatoid granulomatosis, polymorphic reticulosis, midline malignant reticulosis, or lethal midline granuloma have similar histologic features of an angiocentric and angiodestructive lymphoreticular proliferation representing the same nosologic entity. The term 'angiocentric immunoproliferative lesion' (AIL) was proposed by Jaffe, Costa, and Martin. The malignant potential of AILs is originally uncertain, but the facts that AILs have a relatively short survival, and most of them usually progress to an overt malignant lymphoma and survival is inversely proportional to the large, atypical lymphoreticular cells suggest that AILs are malignane. We experienced 17 AILs in nose during 16-year period and retrogradely analized them to recognize the problems in the diagnosis and to establish the further therapeutic strategies. The results were as follows; Twelve of total 17 patients who had diagnosed as histologic grade 1 and 2 had received radiation therapy as an initial treatment and the complete response rate was 91.7%(11/12), but 6 out of 11 had local recurrence and 5 had progress to overt maligant lymphoma within 2years. Three patients with the histologic grade 3 and 2 with unclear histologic grade had received CHOP chemotherapy and there was 1 case with complete response. Two patients with unclear histologic grade had been proved to be malignant histiocytosis by bone marrow biopsy during the clinical course. The overall duration of survival was 2 - 119 months and the 5-year survival rate was 71.9%. And the achievement of initial complete response was the most important prognostic factor of overall survival(P=0.006). Our results suggest that the treatment strategy according to the histologic grading scheme is efficient and more aggressive combination chemotherapy may be necessary to achieve complete response in patients with histologic grade III and II, because most of them progress to overt malignant lymphoma during its process.
Park, Kyung-Ran;Han, Seon-Hee;Kim, Hyun-Sil;Lee, Seung-Jun;Cha, In-Ho;Kim, Hyung-Jun
Journal of the Korean Association of Oral and Maxillofacial Surgeons
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v.36
no.6
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pp.497-501
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2010
Primary nasal type natural killer (NK)/T cell (NKTC) lymphoma, a specific form of malignant lymphoma, has a higher geographic incidence in Oriental, Mexican, and South American populations than the Western population. In Koreans, it comprises 9-12% of all cases of non-Hodgkin's lymphoma. This type of lymphoma has also been named as angiocentic lymphoma and lethal midline granuloma because the most common site is the upper airway area and its clinical aggressiveness presents with a necrotic and destructive pattern. NKTC lymphoma can also be detected in different organs (testis, spleen, parotid gland, skin, gastroinstinal tract, central nervous system, lungs, bone marrow, etc.) other than the upper airway including the oral cavity. The lymphoma detected in the oral cavity shows various destructive and inflammatory changes, similar to the signs of inflammation and infection from periodontitis and pulpal disease, making a diagnosis difficult with just the clinical signs. For early detection, clinical, radiological, and pathological examinations are required. This report describes the clinical, radiological and histological characteristics with a case report for the early detection of NKTC lymphoma in the oral cavity.
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