Craniometaphyseal dysplasia (CMD) is a rare hereditary disorder characterized by hyperostosis of the craniofacial bones and flared metaphyses of the long bones. Although some reports have described the dentomaxillofacial characteristics of CMD, including increased density of the jaw, malocclusion, and delayed eruption of the permanent teeth, only a few studies have reported the distinct imaging features of CMD on panoramic radiography. This report presents 2 cases of confirmed CMD patients with an emphasis on panoramic imaging features. The patients' images revealed hyperostosis and sclerosis of the maxilla and mandibular alveolar bone, but there was no change in the mandibular basal bone. In both cases, the mandibular condyle heads exhibited a short clubbed shape with hyperplasia of the coronoid process. For patients without clear otorhinolaryngological symptoms, common radiologic features of CMD could be visualized by routinely-taken panoramic radiographs, and further medical examinations and treatment can be recommended.
Han, Seok;Cho, Tai Hyoung;Kim, Se Hoon;Lim, Dong Jun;Park, Jung Yul;Chung, Yong Gu;Suh, Jung Keun
Journal of Korean Neurosurgical Society
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v.30
no.11
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pp.1320-1323
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2001
SAPHO syndrome is an acronym for an increasingly recognized syndrome of synovitis, acne, pustulosis, hyperostosis, and osteitis. Most of the previously reported case are from Japan and Europe. The authors report a case of SAPHO syndrome in Korean female who presented with extrasternal neurologic symptoms. A 60-year-old female with thoracic and right chest wall pain presented with the sternocostoclavicular hyperostosis, and recurrent aseptic osteitis. Previously, she had hystrectomy and thyroidectomy due to uterine malignancy 25 years ago. Also, she started to take medications for palm and sole pustulosis 7 days prior to admission. Through evaluation of clinical, radiological, serological studies, studies was done along with bone needle biopsy for the biological reassessment. The hyperostosis was found in the pedicles of thoracic 8, 9, 10 vertebrae and sternoclavicular joint. Radio-isotope bone scan showed an accumulation of tracer in thoracic vertebra. The bone biopsy from these site showed increased osseous turnover, thickening of trabeculae accompanied by mild acculuation of granulation tissue and round cell infiltration, compatible with mild chronic inflammation with marrow fibrosis. The patient showed good response to conservative management. The authors report a case of SAPHO syndrome with thoracic radiculopathy. It is considered that SAPHO syndrome is related to spondyloarthropathy, and appears to have benign disease process with good prognosis.
Kim, Do-Yeon;Jeon, Ho-Seung;Jeon, Seung-Ju;Noh, Haeng-Kee;Kang, Seo-Goo;Song, Ji-Ung;Park, Byeong-Moon
The Journal of the Korean bone and joint tumor society
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v.18
no.2
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pp.104-108
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2012
Parosteal lipoma is a rare kind of lipoma that occurring adipous tissue around the periosteum. It has been reported most commonly in the femur, the radius, the tibia and the fibular. Treatment consists of resecting the lipomatous tumor with further exeresis of the bone and periosteal excrescence in cases with hyperostosis. The authors report a rare case of parosteal lipoma occurring at the medial portion of the femur shaft with a review of the relevant literatures.
Park, Yong-Hyun;Park, Yoong-In;Jeon, Doo-Soo;Hong, Jin-Hee;Ryu, Ki-Chan;Lee, Min-Ki;Park, Soon-Kew
Tuberculosis and Respiratory Diseases
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v.45
no.5
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pp.1094-1097
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1998
Forestier's disease, also known as diffuse idiopathic skeletal hyperostosis(DISH), is a peculiar type of senile ankylosing hyperostosis of the spine characterized by flowing ossification of the anterior and right lateral aspect of the vertebral column, particularly in the thoracic region. Although these patients are typically asymptomatic, there is documentation of a number of extraspinal manifestations including dysphagia, respiratory distress, dysphonia and cervial myelopathy. We report a case of Forestier's disease presenting with dyspnea in a 57-year old man, who have chronic cervical pain and bronchiectasis. Forestier's disease was diagnosed by cervical spine X-ray, neck CT. The patient was treated with oral steroid and then improved.
Fathalla, Hussein;Tawab, Mohamed Gaber Abdel;El-Fiki, Ahmed
Journal of Korean Neurosurgical Society
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v.63
no.6
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pp.821-826
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2020
Objective : Hyperostosis in meningiomas can be present in 4.5% to 44% of cases. Radical resection should include aggressive removal of invaded bone. It is not clear however to what extent bone removal should be carried to achieve pathologically free margins, especially that in many cases, there is a T2 hyperintense signal that extends beyond the hyperostotic bone. In this study we try to investigate the perimeter of tumour cells outside the visible nidus of hyperostotic bone and to what extent they are present outside this nidus. This would serve as an initial step for setting guidelines on dealing with hyperostosis in meningioma surgery. Methods : This is a prospective case series that included 14 patients with convexity meningiomas and hyperostosis during the period from March 2017 to August 2018 in two university hospitals. Patients demographics, clinical, imaging characteristics, intraoperative and postoperative data were collected and analysed. In all cases, all visible abnormal bone was excised bearing in mind to also include the hyperintense diploe in magnetic resonance imaging (MRI) T2 weighted images after careful preoperative assessment. To examine bony tumour invasion, five marked bone biopsies were taken from the craniotomy flap for histopathological examinations. These include one from the centre of hyperostotic nidus and the other four from the corners at a 2-cm distance from the margin of the nidus. Results : Our study included five males (35.7%) and nine females (64.3%) with a mean age of 43.75 years (33-55). Tumor site was parietal in seven cases (50%), fronto-parietal in three cases (21.4%), parieto-occipital in two cases (14.2%), frontal region in one case and bicoronal (midline) in one case. Tumour pathology revealed a World Health Organization (WHO) grade I in seven cases (50%), atypical meningioma (WHO II) in five cases (35.7%) and anaplastic meningioma (WHO III) in two cases (14.2%). In all grade I and II meningiomas, bone biopsies harvested from the nidus revealed infiltration with tumour cells while all other bone biopsies from the four corners (2 cm from nidus) were free. In cases of anaplastic meningiomas, all five biopsies were positive for tumour cells. Conclusion : Removal of the gross epicentre of hyperostotic bone with the surrounding 2 cm is adequate to ensure radical excision and free bone margins in grade I and II meningiomas. Hyperintense signal change in MRI T2 weighted images, even beyond visible hypersototic areas, doesn't necessarily represent tumour invasion.
The Journal of the Korean bone and joint tumor society
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v.12
no.2
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pp.103-111
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2006
Purpose: Sternocostoclavicular hyperostosis (SCCH) is a disease of unknown etiology, which is characterized by periosteal reaction and endosteal hyperossification of the sternum, clavicles and upper ribs as well as ossification of the surrounding soft tissue. SCCH is a well recognized but uncommon condition which is important differential diagnosis to consider to avoid misdiagnosis and to differentiate the condition from malignant process. But few studies have reported long-term clinical result of SCCH. We report long-term clinical result of SCCH. Materials and Methods: From 1986 to 2000, 17 cases of SCCH were followed up over two to 14 years. We evaluated the radiologic, pathologic and clinical results. Results: Four men and thirteen women were studied. The age when first symptom appeared were raged from17 to 60(average-48.7) There are no specific bacteriological, serological or histological finding. Usually a permanent increase in the erythrocyte sedimentation rate is found. The radiological examination showed the signs of proliferate destructive arthritis in most case. The majority of patients respond to NSAIDs and antibiotics. Conclusion: Sternocostoclavicular hyperostosis is uncommon benign condition, but important condition in the differential diagnosis of inflammatory or malignant process of this joint.
The Journal of the Korean bone and joint tumor society
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v.9
no.1
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pp.105-109
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2003
The parosteal lipoma is a very rare benign neoplasm of adipose tissue having an intimate relationship to the periosteum. The parosteal lipomas comprise only 0.3% of all lipomas. We have experienced a parosteal lipoma with hyperostosis of the left tibia, in 52 years old male. We report a case of parosteal lipoma and its clinical feature with review of the literature.
Proteus syndrome is a congenital hamartomatous malformation that is characterized by a wide range of deformities, including craniofacial deformities. Proteus syndrome features partial gigantism and asymmetry of the limbs, plantar hyperplasia, hemangiomas, lipomas, lymphangiomas, varicosities, verrucous epidermal nevi, macrocephaly, cranial hyperostosis, and long bone overgrowth. We diagnosed Proteus syndrome in a male patient who visited our hospital with a chief complaint of limited mouth opening and report the case because we obtained a good healing outcome after treating the condition with a corrective osteotomy.
Yoo, Jin Taek;Kim, Young Hwan;Jung, Soon Myung;Kwon, Sang Chang;Ryu, Seung Min;Ha, Jun Ouk;Lee, Joung Wook
Journal of Yeungnam Medical Science
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v.30
no.1
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pp.55-57
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2013
Synovitis acne pustulosis hyperostosis osteitis (SAPHO) syndrome is a rare disease that involves the skin, bones and joints. It is thought to be caused by infection with low-toxicity bacteria and to be the result of reactive infectious osteitis. However, this hypothesis has not yet been clearly established. New SAPHO syndrome treatment methods are needed because the disease does not respond to treatment in many cases. In this paper, a case is reported of SAPHO syndrome with pain in the acromioclavicular joint and with squamous and pustular macules on the palms and soles. First, the patient was treated with aceclofenac, prednisolon and sulfasalazine for two weeks. However, the symptoms were not relieved, so methotrexate and pamidronate were added to the treatment. Since no improvement was seen after four weeks of treatment, adalimumab was prescribed. The skin lesions were relieved two weeks later, and the bone pain and arthralgia, four weeks later. No recurrence or adverse effects were observed at the 22-week follow-up.
Meningioma en plaque (MEP) is a rare tumor characterized more by its clinical and biological behavior than its histological appearance. Hyperostosis of the skull is one of the characteristic signs of MEP. This bony change can produce clinical symptoms and signs in MEP by pressing against adjacent structures. The authors report a rare case of an osteolytic MEP extending from the sphenoid wing into the orbital wall, middle fossa, and temporalis muscle.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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