• 제목/요약/키워드: Facial growth

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분자유전학적으로 진단된 가부키 증후군 1례 (A Case of Kabuki Syndrome Confirmed by Genetic Analysis: A Novel Frameshift Mutation in the KMT2D Gene)

  • 박수진;안문배;장우리;조원경;채효진;김명신;서병규
    • 대한유전성대사질환학회지
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    • 제17권3호
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    • pp.103-108
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    • 2017
  • 가부키 증후군(Kabuki syndrome)은 특징적인 얼굴(아치형의 넓은 눈썹, 낮은 코끝, 큰 귓바퀴, 아래 외측 안검 외전), 골격계 이상, 출생 후 성장 지연, 그리고 경도의 정신 지체를 특징으로 나타내는 선천성 이상 질환이다. 또한, 선천성 심장기형, 비뇨생식기 기형, 구개구순열을 포함한 위장관 기형, 안검 하수 등의 증상이 동반되기도 한다. 감염과 면역질환, 경련, 내분비 문제, 청력 손실이 나타날 수 있다. 가부키 증후군의 대부분은 12번 염색체의 장완에 위치한 KMT2D 유전자의 돌연변이에 의해 발병된다. KMT2D 유전자의 돌연변이로 생성된 비정상적인 KMT2D 단백질로 인해 신체의 여러 장기와 조직의 특정 유전자의 활성이 정상적으로 이뤄지지 못하여, 결과적으로 가부키 증후군의 특징적인 외형과 기능장애가 나타난다. 출생시 선천성 심장 기형, 갑상선 기능 저하 및 일과성 저혈당 과거력이 있던 환아가 만 4세경 성장 지연, 아치형 눈썹, 낮은 코끝, 아래 외측 안검 외전, 큰 귓바퀴 등의 얼굴 생김새를 보여 시행한 분자유전학적 검사에서 KMT2D의 exon 15에서 새로운 frameshift mutation이 발견되어 증례를 보고하는 바이다. 가부키 증후군은 성장 지연 뿐 아니라, 발달 장애 및 행동 장애, 사춘기 여아의 경우 조기 가슴 발육을 포함한 내분비적 문제, 사시, 안검하수 등의 안과적 문제, 만성 중이염, 청력 손실, 감염, 경련 등 다양한 증상을 나타낼 수 있기 때문에 조기에 질환을 진단하고, 임상증상에 따라 적절한 중재를 할 수 있도록, 정기적으로 신장, 몸무게, 머리둘레, 발달상태, 청각과 시각상태를 확인하는 것이 중요하다. 따라서 여러 장기의 선천 기형을 보이는 환아의 경우, 임상의는 출생 당시에는 두드러지지 않을 수 있는 특징적인 얼굴 생김새, 성장 지연, 정신 지체 등의 이상에 대해 유의하여야 한다. 분자유전학적 검사는 임상적으로 가부키 증후군이 의심되는 환아를 조기에 진단할 수 유용한 방법이며, 앞으로도 가부키 증후군과 연관된 유전자 변이에 대한 연구가 더욱 필요할 것으로 사료된다.

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편측성 완전 구순구개열 환자의 포괄적 치료 (COMPREHENSIVE TREATMENT OF UNILATERAL COMPLETE CLEFT LIP AND PALATE)

  • 이정근;황병남;최은주;김용빈
    • Maxillofacial Plastic and Reconstructive Surgery
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    • 제22권4호
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    • pp.430-435
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    • 2000
  • Cleft lip and palate is one of the congenital anomalies which need comprehensive and multidisciplinary treatment plan because 1) oral cavity is an important organ with masticatory function as a start of digestive tract, 2) anatomic symmetry and balance is esthetically important in midfacial area, and 3) it is also important to prevent psycho-social problems by adequate restoration of normal facial appearance. There are many different protocols in the treatment of cleft lip and palate, but our department has adopted and modified the $Z{\"{u}}rich$ protocol, as published in the Journal of Korean Cleft Lip and Palate Association in 1998. The first challenge is feeding. Type of feeding aid ranges from simple obturators to active orthopedic appliances. In our department we use passive-type plate made up of soft and hard acrylic resin which permits normal maxillary growth. We use Millard's method to restore normal appearance and function of unilateral complete cleft lip. In consideration of both maxillary growth and phonetic problems, we first close soft palate at 18 months of age and delay the hard palate palatoplasty until 4 to 5 years of age. When soft palate is closed, posterior third of the hard palate is intentionally not denuded to allow normal maxillary growth. In hard palate palatoplasty the mucoperiosteum of affected site is not mobilized to permit residual growth of the maxilla. We have treated a patient with unilateral complete cleft lip and palate by Ajou protocol, which is a kind of modified $Z{\"{u}}rich$ protocol. It is as follows: Infantile orthopedics with passive-type plate such as Hotz plate, cheiloplasty with Millard's rotation-advancement flap, and two stage palatoplasty. It is followed by orthodontic treatment and secondary osteoplasty to augment cleft alveolus, orthognathic surgery, and finally rehabilitation with conventional prosthodontic treatment or implant installation. The result was good up to now, but we are later to investigate the final result with longitudinal follow-up study according to master plan by Ajou protocol.

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Cyclosporin A가 구강편평상피세포암 세포주에 미치는 항암효과 (ANTI-CANCER EFFECT OF CYCLOSPORIN A ON ORAL SQUAMOUS CELL CARCINOMA CELL LINE)

  • 임한욱;김경욱
    • Journal of the Korean Association of Oral and Maxillofacial Surgeons
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    • 제30권6호
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    • pp.474-481
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    • 2004
  • Squamous cell carcinoma is the most prevalent oral cancer, which is characterized by its low survival rate, high malignancy, mortality with facial defects, and poor prognosis. Exact cause and pathogenesis of the squamous cell carcinoma is still unknown. Various routes including smoking, radiation, and viral infections predispose its genesis, and recent studies revealed that genetic defects which fail to prevent cancer proliferation play a role. Generally, a cancer develops from the decreased rate of apoptosis which is an active and voluntary cell death, and from the altered cell cycles. Anticancer effect can be obtained by recovering the apoptotic process, and by suppressing the cell cycles. Among the apoptosis related factors, bcl-2, caspase-9, and VDAC (voltage-dependent anion channel)are produced in mitochondria of the cell. Cyclosporin-A is known to induce apoptosis through its activation with VDAC. This study was to reveal the anticancer effect of Cyclosporin A to the oral squamous cell carcinoma. The inverted microscope was used to find alterations in the tissue, and sensitivity test to the anticancer cells was performed with MTT (Tetrazolium-based colorimetric) assay. Following cell line culture of primary and metastastic oral squamous cell carcinoma, electrophoresis was performed with extracted total RNA. Finally, semi-quantitative study was carried out through RT-PCR (Reverse Transcription-Polymerase Chain Reaction). The results of this study are as follows: 1. The inverted microscopic observation revealed a poorly defined cytoplasm at $2000ng{\sim}3000ng/ml$, indistinct nucleus, and apoptosis. 2. The Growth of cancer cells was decreased at 1000ng/ml of cyclosporin-A. No cancer cell growth was observed at over 2000ng/ml concentration of cyclosporin-A, and at one week, growth of cancer cells was ceased. 3. The MTT assays were decreased as cyclosporin-A concentration was increased. This means that the activation of succinyl dehydrogenase in mitochondria was decreased following administration of cyclosporin A. 4. A result of RT-PCR showed that amount of mRNA of VDAC-2 was decreased half times at a cyclosporine-A concentration of 2000ng/ml. In bcl-2, amount of mRNA was significantly decreased 1/5 times at 2000ng/ml. caspase-9, however, showed slight increase compared to the control group. From the results obtained in this study, administration of cyclosporin-A to the cell lines of oral squamous cell carcinoma induced alterations in morphology and growth of the cells as its concentration increased. Since apoptosis related factors such as VDAS-2, bcl-2, and caspase-9 also showed distinct alterations on their mRNAs, further research on cyclosporin A as an anti-cancer agent will be feasible.

Treatment modalities for Korean patients with unilateral hemifacial microsomia according to Pruzansky-Kaban types and growth stages

  • Yang, Il-Hyung;Chung, Jee Hyeok;Yim, Sunjin;Cho, Il-Sik;Kim, Sukwha;Choi, Jin-Young;Lee, Jong-Ho;Kim, Myung-Jin;Baek, Seung-Hak
    • 대한치과교정학회지
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    • 제50권5호
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    • pp.336-345
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    • 2020
  • Objective: To investigate the treatment modalities (Tx-Mods) for patients with unilateral hemifacial microsomia (UHFM) according to Pruzansky-Kaban types and growth stages. Methods: The samples consisted of 82 Korean UHFM patients. Tx-Mods were defined as follows: Tx-Mod-1, growth observation due to mild facial asymmetry; Tx-Mod-2, unilateral functional appliance; Tx-Mod-3, fixed orthodontic treatment; Tx-Mod-4, growth observation due to a definite need for surgical intervention; Tx-Mod-5, unilateral mandibular or bimaxillary distraction osteogenesis (DO); Tx-Mod-6, maxillary fixation using LeFort I osteotomy and mandibular DO/sagittal split ramus osteotomy; Tx-Mod-7, orthognathic surgery; and Tx-Mod-8, costochondral grafting. The type and frequency of Tx-Mod, the number of patients who underwent surgical procedures, and the number of surgeries that each patient underwent, were investigated. Results: The degree of invasiveness and complexity of Tx-Mod increased, with an increase in treatment stage and Pruzansky-Kaban type (initial < final; [I, IIa] < [IIb, III], all p < 0.001). The percentage of patients who underwent surgical procedures increased up to 4.2 times, with an increase in the Pruzansky-Kaban type (I, 24.1%; IIa, 47.1%; IIb, 84.4%; III, 100%; p < 0.001). However, the mean number of surgical procedures that each patient underwent showed a tendency of increase according to the Pruzansky-Kaban types (I, n = 1.1; IIa, n = 1.5; IIb, n = 1.6; III, n = 2.3; p > 0.05). Conclusions: These findings might be used as basic guidelines for successful treatment planning and prognosis prediction in UHFM patients.

한국인 6-17세 아동의 성장과 발육에 관한 준종단적 연구 -제 3 세부 과제 : 두개 및 안면 경조직의 성장변화 (SEMI-LONGITUDINAL STUDY ON GROWTH AND DEVELOPMENT OF CHILDREN AGED 6 TO 17 -Part III : GROWTH CHANGE OF CRANIOFACIAL HARD TISSUE)

  • 황충주;길재경;임선아
    • 대한치과교정학회지
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    • 제26권5호
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    • pp.469-485
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    • 1996
  • 교정 환자들은 성장과 발육을 하는 개체이므로 교정치료의 시기 선택은 가장 어렵고 중요한 요소이며, 측모두부방사선 사진의 개발에 따라 안면 성장의 양상과 연령 증가에 따른 성장 변화량은 성장 예측 등의 교정적 분야에 유용하게 이용되어 왔다. 이에 6세에서 17세까지의 한국인 남여 아동 각 연령군에서의 두개 안면부의 경조직 계측치 평균과 신장 체중과의 연관성을 파악하고자 하였다. 교정치료를 받은적이 없고, 성장과 발육에 장애가 없는 6세에서 17세까지의 소년 409명, 소녀 437명을 연구대상으로 만 1년간 두두방사선 사진을 채득하여 경조직 분석을 Burstone의 COGS논문에 기초하여 두개저, 상악골과 하악골, 수직 계측, 수평 계측, 상하악 기저골 관계 및 치성 계측의 6개 부분으로 나누어 성장과의 관계 및 키와 몸무게와의 관계를 연추한 바 다음과 같은 결론을 얻었다. 결론 1. 두개저 계측에서 N-Ar(FH), N-Ba(FH)의 최대 성장 증가량은 남녀 모두 체중과 신장의 최대 증가량을 나타내는 연령과 일치한다. 그 외의 항목은 일정 증가 양상을 보이고 있으나 큰 증가를 보이지 않고 있어 두개저의 성장은 초기에 거의 완성됨을 알 수 있었다. 2. Gonial angle은 남녀 모두에서 성장과 함께 점차 감소하였다. 3. ANS-Me(LL)보다 N-ANS(L)가 더 많은 성장량을 보이며 안면 형태에 많은 영향을 줌을 알 수 있었다. 4. N-A-$Pog^{\circ}$ 은 연령증가와 더불어 감소하며 이는 하악골의 성장이 상악골의 성장량보다 빠르고 많았다. 5. 상하악 기저골 관계에서 Y-axis의 길이는 증가하지만 각도는 일정하게 유지되어 하악골은 두개저에 대해 일정방향으로 성장하였다. 6. 영구치 맹출과 더불어 Interincisal angle은 감소하였다.다.없이 남자가 여자보다 교합력이 컸으며 남자는 여자의 교차력의 약2배정도이었다. 남녀를 합한 경우 편측저작군의 저작측은 양측저작군의 교합력과 비슷하였으나 비저작측은 그것보다 작았다. 3. 정모두부방사선규격사진을 이용하여 안면골격형태를 비교한 결과 양측저작군의 좌우측, 편측저작군의 저작측과 비저작측간에 차이가 없었다./TEX>로 처리구간에 유의적 차이는 없었다. 음수량은 염분 농도에 따라 수당 일일 215, 261, 364, 459및 497mL로 증가하였고(P<0.05), 연변 발생 역시 음수량의 증가에 따라 크게 증가하여 육안으로도 쉽게 관찰할 수 있었다. 이러한 실험결과에서 사료내 염분 함량은 산란계의 생산성에 크게 영향을 미치지 않음을 시사하였다.가구가 $25.6{\times}10^3$cps와 $60.90\%$, 3:7 첨가구가 각각 $21.9{\times}10^3$cps와 $55.19\%$로 첨가량이 증가하면서 두 항목 모두 크게 감소하는 결과를 보였다. 색도를 분석한 결과 L값, a값, b값 모두 표고버섯 분말 함량이 증가하면서 감소하였고, 모든 처리구에서 기존 무첨가구와 극히 현저한 차이를 보이는 것으로 나타났다. 시료별 관능검사 결과에서 색 (color), 먹을때의 느낌 (chewiness)과 단맛(sweetness)의 경우 무첨가구와 모든 처리구가 유의적인 차이를 보였으며, 향미 (flavor)와 전반적인 기호도(overall acceptability)에서 당화액과 추출액의 혼합비가 7:3인 시료구만이 무첨가구와 유의적인 차이를 보이지 않았다. 이러한 결과로 보아 표고버섯 추출액을 당화액에 첨가하여 조청을 제조할 경우 적정 첨가 수준으로 당화액과 추출액의 비가 3:7의 범위를 넘지 않아야 버섯의 장점을

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성장기 아동의 악안면 성장과 신체발육에 관한 연구 (STUDY ON MAXILLOFACIAL GROWTH AND PHYSICAL DEVELOPMENT OF GROWING CHILDREN)

  • 황충주;경승현
    • 대한치과교정학회지
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    • 제27권6호
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    • pp.963-978
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    • 1997
  • 교정 환자들은 성장과 발육을 하는 개체이므로 교정치료의 시기 선택은 가장 어렵고 중요한 요소이며, 측모두부방사선 사진의 개발에 따라 안면 성장의 양상과 연령 증가에 따른 성장 변화량은 성장 예측 등의 교정적 분야에 유용하게 이용되어왔다. 이에 3세에서 12세까지의 한국인 남여 아동 각 연령군에서의 두개 안면부의 경조직 계측치 평균과 신장, 체중과의 연관성을 파악하고자 하였다. 교정치료를 받은적이 없고, 성장과 발육에 장애가 없는 3세에서 12세까지의 소년 147명과 소녀 106명을 연구대상으로 만 2년간 두부방사선 사진을 채득하여 경조직 분석을 Burstone의 COGS논문에 기초하여 두개저, 상악골과 하악골, 수직 계측, 수평 계측, 상하악 기저골 관계 및 치성 계측의 6개 부분으로 나누어 성장과의 관계 및 키와 몸무게와의 관계를 연구한 바 다음과 같은 결론을 얻었다. 1. 두개저 계측에서 N-Ar(FH), N-Ba(FH)의 최대 성장 증가량은 남녀 모두 체중과 신장의 최대 증가량을 나타내는 연령과 일치한다. 그 외의 항목은 일정 증가 양상을 보이고 있으나 큰 증가를 보이지 않고 있어 두개저의 성장은 초기에 거의 완성됨을 알 수 있었다. 2. Genial angle은 남녀 모두에서 성장과 함께 점차 감소하였다. 3. ANS-Me(L)보다 N-ANS(L)가 더 많은 성장량을 보여 안면 형태에 많은 영향을 줌을 알 수 있었다. 4. $N-A-Pog^{\circ}$ 은 연령증가와 더불어 감소하며 이는 하악골의 성장이 상악골의 성장량보다 빠르고 많았다. 5. 상하악 기저골 관계에서 Y-axis의 길이는 증가하지만 각도는 일정하게 유지되어 하악골은 두개저에 대해 일정방향으로 성장하였다. 6. 영구치 맹출과 더불어 Interincisal angle은 감소하였다.

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누난 증후군 환자의 구강 내 특징 : 증례 보고 (Oral Features in a Child with Noonan Syndrome : A Case Report)

  • 황인경;이연주;심도희;마연주
    • 대한소아치과학회지
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    • 제45권1호
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    • pp.115-122
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    • 2018
  • 누난 증후군은 특이한 얼굴 모습, 작은 키, 선천적 심장질환을 보이는 유전 질환으로 성별에 관계없이 신생아 1000 - 2500명 당 1명의 유병률을 보인다. 누난 증후군으로 진단된 11세 소년이 상악 우측 견치의 위치이상을 주소로 내원하였다. 그는 선천적 폐동맥 협착증을 진단받았으며, 성장발달 지연을 보였다. 지혈에는 문제가 없었으며, 얼굴은 누난 증후군의 특징적 모습을 보였다. 구강검사 시 치성 2급 부정교합, 전방돌출 된 전치, 얕은 피개교합을 보였다. 방사선학적 검사상 상악 우측 견치의 위치이상 및 맹출 경로의 이상으로 상악 우측 측절치의 치근 흡수가 관찰되었다. 측모두부 방사선사진상 상하악의 골격적 패턴은 정상범주에 있었다. 가철성 교정장치를 이용하여 매복치를 견인했다. 본 증례의 누난 증후군 증상 및 구강 내 이상 소견은 심하지 않으나 유병률에 비해 많이 다루어지지 않아 본 증례발표를 통해 누난 증후군 환자의 구강 내 특징 및 치과적 관리 방법에 대해 언급하고자 하였다.

III급 부정교합 치료후의 하악골의 위치변화에 관한 임상적 고찰(영구치열에서) (CLINICAL STUDY ON THE POSITIONAL CHANCE OF THE MANDIBLE AFTER TREATMENT OF CLASS III MALOCCLUSION(Permanent Dentition))

  • 박효상
    • 대한치과교정학회지
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    • 제24권1호
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    • pp.63-86
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    • 1994
  • III급 부정교합자의 치료후 예후를 예측하려는 연구의 일환으로서 경북대병원 치과교정과에 반대교합을 주소로 내원한 초기 영구치열을 가진 환자 5명을 교정적 치료를 시행하여 좋은 결과를 얻은 2증례와 동적 치료종료시에는 좋은 결과를 얻었으나 그 이후 관찰기간동안 치열 및 악골에서 재발을 보인 3증례에서 연속적으로 채득한 측모 두부방사선 사진, 사진, 석고모형, 치료기록을 자료로 분석한 결과 아래와 같이 요약할 수 있다. 1. 관찰 증례중 동적 치료시 하악골이 후하방 이동한 swing back type의 경우 관찰기간 동안 악골의 전후적 관계가 양호하게 유지되었으며 교합도 안정된 상태로 유지되었다. 2. 동적 치료시 Y-axis type의 하악골 위치 변화를 보인 증례중 상하악골의 성장이 조화를 이룬 증례는 교합이 안정되게 나타났고, 그렇지 못한 증례는 교합이 불안정하게 되었다. 3. 동적 치료시 swing back type의 하악골 위치 변화를 보인 증례는 관찰기간동안 swing back type가 유지되었으며, Y-axis type를 보인 증례는 관찰기간동안 Y-axis type가 유지되는 증례와 forward type로 변화한 증례가 있었다. 4. 반대교합 개선시 하안면 고경은 모든 증례에서 증가되었으며 관찰기간동안 교합이 안정되게 나타난 증례에서는 하안면 고경이 계속 증가되었으나, 하안면 고경이 감소한 증례에서는 교합이 불안정하게 되었다.

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이모장치의 적응증에 관한 후향적 고촬 (THE RETROSPECTIVE STUDY ON THE INDICATION OF THE CHIN CAP THERAPY)

  • 양원식;김병호
    • 대한치과교정학회지
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    • 제25권1호
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    • pp.1-12
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    • 1995
  • 본 연구는 초진시의 골격형태로부터 이모장치에 대한 반응성을 예측하는 지표를 구하여 III급부정교합환자의 조기 치료를 결정할 때 고려할 수 있는 기준를 마련하기 위해 시행하였다. 성장기의 골격성 III급 부정교합아동 40명을 연구대상으로 하였으며, 이들을 영구치열완성 이후의 교합의 안정성과 최대성장기 이후의 안모의 개선도를 기준으로하여 양호반응군 25명과 불량반응군 15명으로 나누었다. 초진시 두 군 사이에 현저한 차이를 보이는 주요 골격계측항목을 선택하고, 판별분석을 시행하여 다음의 결과를 얻었다. 1. 치료전 $Bj\ddot{o}rk$ sum, 전후안면고경비율, genial angle, lower genial angle, occlusal plane to SN, occlusal plane to AB plane angle 등의 항목에서 두 군 사이의 유의성이 인정되어 양호반응군이 불량반응군에 비해 치료전에 보다 수평적인 안모형태를 지니고 있었음을 알 수 이었다. 2. $Bj\ddot{o}rk$ sum등 두군사이에 유의한 차이를 보인 각 항목들의 임계값과 판별력을 구하였다. 3. 판별에 기여도가 높은 세 항목 즉, $Bj\ddot{o}rk$ sum, genial angle 그리고 occlusal plane to An plane angle을 이용한 판별식을 구하였으며, 이를 이용할 때 본 연구에 사용된 표본의 $85\%$를 올바르게 판별할 수 있었다.

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편측성 순구개열자의 안면비대칭에 관한 연구 (FACIAL ASYMMETRY OF UNILATERAL CLEFT LIP AND PALATE PATIENTS)

  • 손우성;김미경
    • 대한치과교정학회지
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    • 제25권1호
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    • pp.13-18
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    • 1995
  • 편측성 순구개열자의 교합과 안모의 비대칭이 연령 증가에 따라 변화하는 양상을 파악하여 비성형술의 시행시기 결정, 교정치료 도중의 안모 변화 예측 등에 이용하고자 구순과 구개의 수술을 시행받은 편측성 순구개열자 39명을 8세 이하, 9세에서 12세, 13세 이상의 3군으로 나누어 정모두부방사선 규격사진을 채득하여 투사도를 작성하였다. 좌, 우측 전두협골봉합의 내면을 잇는 선을 수평 기준선(HR)으로 하고, HR을 수직 이등분하는 선을 정중시상 기준선(MSR)으로 정하여 상악골, 상하악 치열, 하악골의 좌우 비대칭을 판단하기 위한 17 항목을 선정, 계측하였다. 안모 비대칭의 정도를 파악하기 위하여 student t-test를, 성장에 따른 비대칭의 변화를 알아 보기 위하여 one-way ANOVA를 시행하여 다음과 같은 결과를 얻었다. 1. 편측성 순구개열자에서 비대칭은 다양하게(1.22-3.47$mm/^{\circ}$) 나타났다. 특히 정중선에 대한 상악 제1대구치와 중절치까지의 거리, 하악지의 길이에서 비대칭이 크게 나타났다. 2. 편측성 순구개열자에서 비대칭은 몇 항목에서 뚜렷한 특징을 보였다. 비중격은 모두 파열측으로 변위되었고 비강의 하연은 대부분이 파열측에서 더 하방에 위치하였다. ANS는 주로 비파열측으로, 상악 중절치는 주로 파열측으로 변위되었다. 3. 성장에 따른 비대칭의 변화양상이 가장 뚜렷한 항목은 비중격으로 9세에서 14세까지도 비대칭의 양이 증가하였다.

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