Gilbert's syndrome is caused by a reduction in the activity of uridine diphosphate glucuronosyltransferase (UGT) and induces chronic, non-hemolytic unconjugated hyperbilirubinemia. It has been suggested that 3-10% of the population has Gilbert's syndrome. Commonly, Gilbert's syndrome causes mild symptoms. However, a case of Gilbert's syndrome with severe neonatal hyperbilirubinemia is presented here. The patient developed jaundice three days after birth. Five days after birth, the patient's total serum bilirubin level was 34 mg/dL. The patient received intensive phototherapy and was given oral phenobarbital. Hemolytic hyperbilirubinemia was excluded on the basis of laboratory tests. Heterozygote polymorphisms of the promoter region (-3279T>G) and exon 1 (211G>A) were found in UGT1A1 gene. After discharge, the patient did not require any further treatment. This is the first case of proven Gilbert's syndrome with severe neonatal hyperbilirubinemia in Korea.
Moon, Kyung Hee;Kim, Ok Ran;Yu, Seung Taek;Hong, Myung Eun;Lee, Chang Woo;Choi, Du Young;Oh, Yeon Kyun;Kim, Jong Duk;Yoon, Hyang Suk
Clinical and Experimental Pediatrics
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v.50
no.1
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pp.52-55
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2007
Purpose : Hyperbilirubinemia, jaundice and gallbladder hydrops are unusual manifestations of Kawasaki disease (KD). In this case, abdominal pain, anorexia and abdominal distension may follow eventfully. We reviewed the clinical and laboratory data to investigate the causative factors of hyperbilirubinemia in patients with KD. Methods : Two-hundred eighty two children diagnosed and hospitalized with KD were identified by searching patients' charts. Cases were included in the study if diagnosed between January 1997 and December 2004. We reviewed clinical data, age, sex, duration from the onset of fever to admission and duration from start of treatment to defervescence. Clinical and laboratory data were compared between normal (A) and hyperbilirubinemia (B) groups. Results : Thirteen patients (4.6 percent) showed hyperbilirubinemia. In the hyperbilirubinemia group, age and initial ALT value were higher than group A (P=0.003, 0.018 respectively). Duration from the onset of fever to admission and age were relative risk factors in hyperbilirubinemia (P=0.007, 0.003 respectively) in patients with KD. Conclusion : Shorter duration from the onset of fever to admission and older age group were relative risk factors of hyperbilirubinemia in patients with KD.
Hwang, Jong Hee;Choi, Chang Won;Chang, Yun Sil;Park, Won Soon
Clinical and Experimental Pediatrics
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v.48
no.6
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pp.649-654
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2005
Purpose : The present study examined how changes in cerebral hemodynamics in newborn piglets with bilirubin infusion can be evaluated by near infrared sepctroscopy(NIRS). Methods : Seventeen newborn piglets were randomly divided into the following three experimental groups : six in the control group(CG); seven in the bilirubin infusion group(BG), and four in the bilirubin infusion with 7-nitroindazole group(NG). To achieve the concentration of bilirubin above 20 mg/dL, we injected a bolus of 40 mg/kg of bilirubin intravenously, followed by 30 mg/kg/hr of bilirubin continuous intravenous infusion. All groups were monitored with cerebral hemodynamics using near infrared spectroscopy(NIRS) and their brain cortexes were harvested and the activities of $Na^+$, $K^+$-ATPase, level of conjugated dienes, ATP and phosphocreatine(PCr) were determined biochemically. Results : No changes took place in CG. In BG and NG, base excess, pH, and MABP decreased, and lactate level in blood increased. Cerebral $Na^+$, $K^+$-ATPase activity and ATP, PCr level in BG significantly decreased and conjugated dienes increased compared to CG. These abnormalities observed in the BG were significantly improved in the NG. In continuous NIRS monitoring, [$HbO_2$], [HbT], and [HbD] in BG were significantlly decreased compared to CG. However these abnormalities between NG and CG were not significantly different. There were no significant differences in $ScO_2$ between the study groups. Conclusion : Our study suggests cerebral hemodynamic changes could be monitored by non-invasive NIRS in newborn piglets with bilirubin infusion.
Bilirubin has an anti-inflammatory effect as an endogenous antioxidant and has been reported to be inversely correlated with hypertension, diabetes, metabolic syndrome, and insulin resistance. On the other hand, there is a lack of research evaluating the association between bilirubin and metabolic syndrome compared to liver-specific indicators. This study examined the association between the total bilirubin and metabolic syndrome prevalence in Korean adults who underwent health screening compared to ALT and GGT. This cross sectional study included 22,568 adult males and females aged 20 years or older who underwent a health examination at the General Hospital of Gyeonggi Province from March 2015 to February 2018. Metabolic syndrome was diagnosed based on the American Heart Association/National Heart, Lung, and Blood Institute (AHA/NHLBI) guidelines. In both genders, the metabolic syndrome diagnosed group had higher liver enzymes, and the total bilirubin and direct bilirubin were lower than those without the metabolic syndrome risk factors. The serum total bilirubin showed a weak inverse correlation with abdominal obesity (r=-0.066 vs r=-0.055) and triglyceride (r=-0.127 vs r=-0.136) in both males and females, which is weaker than ALT and GGT The data were statistically significant. In addition, total bilirubin as well as ALT and GGT in both men and women were not predictors of the likelihood of developing metabolic syndrome.
Hwang, Jong Hee;Lee, Ji Hyun;Kim, Yu Jin;Koo, Su Hyun;Lee, Jang Hun;Choi, Chang Won;Chang, Yun Sil;Park, Won Soon
Clinical and Experimental Pediatrics
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v.48
no.10
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pp.1102-1106
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2005
Purpose : The present study examined the etiology, management, and the difference of prognosis according to methodology of treatment in severe hyperbilirubinemia with total serum bilirubin levels of more than 25 mg/dL. Methods : Medical records of severe hyperbilirubiemia in newborns(serum level=25 mg/dL) admitted to the NICU of Samsung Medical Center between October 1994 and June 2004 were reviewed retrospectively. Infants were grouped according to methodology of treatment : Group I(phototherapy only, n=42), Group II(exchange transfusion, n=6). And In addition, we evaluated the etiology and the difference of prognosis. Results : A total of 48 documented cases of severe hyperbilirubinemia were identified. Birth weight was significantly lower in Group 2($2,852{\pm}1,085g$) compared to Group 1($3,137{\pm}437g$)(P<0.05). There were no significant differences in gestational age, sex, mode of delivery, inborn, age at presentation, and age at first examination and admission between the two study groups. Maximal bilirubin level was significantly higher in Group 2($45{\pm}16mg/dL$) compared to Group 1($29{\pm}6mg/dL$) (P<0.05). But there were no significant differences in neurologic outcome. Conclusion : Our study suggests that the present guidelines for managing hyperbilirubinemia in newborns should be effective but follow-up with the first postnatal week would be necessary for each detection and treatment in the newborn infants with high risk of severe hyperbilirubinemia.
Park, Sook-Hyun;Kang, Ji-Hyun;Kwon, Soon-Hak;Kim, Heng-Mi;Kim, Yong-Sun
Neonatal Medicine
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v.17
no.2
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pp.224-231
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2010
Purpose: Hospital readmissions have recently increased due to early hospital discharge and increased trends in breast-feeding. Neonatal hyperbilirubinemia can lead to fatal permanent neurological sequelae without appropriate management. Early detection and intervention are critical. We evaluated the clinical features, risk factors, and brain MRI findings of Korean newborns with idiopathic nonhemolytic hyperbilirubinemia to determine the optimal management policy. Methods: A retrospective review of the medical records of 79 newborns with idiopathic nonhemolytic hyperbilirubinemia was performed at the NICU of the Kyungpook National University Hospital from January 2006 to September 2009. All patients were 35 or more weeks of gestation, and their peak level of serum total bilirubin was more than 20 mg/dL. Results: The mean gestational age was $38^{+3}{\pm}1^{+4}$ weeks, and the mean age on admission was 8.8$\pm$4.0 days. The mean body weight (3,105$\pm$479 g) was decreased by 2.8$\pm$6.4 percent compared to the mean birth weight (3,174$\pm$406 g). There were no statistically significant differences for the peak serum bilirubin level or the duration and effects of phototherapy between the patients with and without risk factors, which included: breastfeeding, cephalohematoma, subdural hemorrhage, and/or ABO incompatibility. Patients were grouped according to change of body weight. Group I consisted of patients that gained weight compared to birth weight, and group II of patients that lost weight compared to birth weight. There were significant differences in the peak serum total bilirubin level between the two groups. Thirty nine patients had brain MRI evaluation; 21 patients had bilateral symmetric signal intensity increases in the globus pallidus compared to adjacent corticospinal tract and putamen on T1-weighted images. Conclusion: Bilirubin encephalopathy is preventable with early screening and proper management. Parents require instruction on feeding practices and follow-up to prevent complications from idiopathic nonhemolytic hyperbilirubinemia.
Lee, Yung Kwun;Kim, Kyung Ah;Ko, Sun Young;Lee, Yeon Kyung;Shin, Son Moon
Clinical and Experimental Pediatrics
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v.49
no.12
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pp.1296-1300
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2006
Purpose : We studied the usefulness of transcutaneous bilirubinometers in follow-up of bilirubin levels during phototherapy in neonatal jaundice patients. Methods : Transcutaneous bilirubin (TcB) was measured twice per day on 90 neonatal jaundice patients without risk factors of jaundice by transcutaneous bilirubinometer JM-103(Minolta/Hill-Rom Air-shields, Japan). TcB was measured simultaneously on the patched-forehead (TcB-PF), patchedchest(TcB-PC), unpatched-forehead (TcB-UF) and unpatched-chest (TcB-UC) of infants with neonatal jaundice. Plasma bilirubin (PB) was measured by American Optical bilirubinometer (American Optical Co, Buffalo, USA) within 30 minutes after transcutaneous bilirubinometer measurement. Each TcB was compared with PB. Results : In the study group, the mean gestational age was $38.6{\pm}1.3wk$, the mean birthweight was $3,207.0{\pm}472.1g$, the mean age at start of phototherapy was $4.9{\pm}0.9days$ and the mean duration of phototherapy was $1.3{\pm}0.6days$. The correlation between TcB and PB level was observed. The correlation between TcB of the patched part (TcB-PF, TcB-PC) and PB was more significant than that of the unpatched part (TcB-UF, TcB-UC) and PB. The most significant correlation was between PB and TcB-PC. Conclusion : TcB was useful in the follow-up of jaundice during phototherapy as well the screening of jaundice in neonatal jaundice patients. TcB of patched-chest area was the most reliable site in transcutaneous bilirubinometer examination in neonatal jaundice patients.
Kang, Chang Seok;Hong, Seung Su;Kim, Ji Sook;Kim, Eun Ryoung
Clinical and Experimental Pediatrics
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v.51
no.3
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pp.262-266
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2008
Purpose : Glutathione S-transferase (GST) is a polymorphic supergene family of detoxification enzymes that are involved in the metabolism of numerous diseases. Several allelic variants of GSTs show impaired enzyme activity and are suspected to increase the susceptibility to diseases. Bilirubin is bound efficiently by GST members. The most commonly expressed gene in the liver is GSTM1, and GSTT1 is expressed predominantly in the liver and kidneys. To ascertain the relationship between GST and neonatal hyperbilirubinemia, the distribution of the polymorphisms of GSTT1 and GSTM1 were investigated in this study. Methods : Genomic DNA was isolated from 88 patients and 186 healthy controls. The genotypes were analyzed by polymerase chain reaction (PCR). Results : The overall frequency of the GSTM1 null was lower in patients compared to controls (P=0.0187, Odds ratio (OR) =0.52, 95% confidence interval (CI), 0.31-0.88). Also, the GSTT1 null was lower in patients compared to controls (P=0.0014, OR=0.41, 95% CI=0.24-0.70). Moreover, the frequency of the null type of both, in the combination of GSTM1 and GSTT1, was significantly reduced in jaundiced patients (P=0.0008, OR=0.31, 95% CI=0.17-0.61). Conclusion : We hypothesized that GSTM1 and GSTT1 might be associated with neonatal hyperbilirubinemia. However, the GSTT1 and GSTM1 null type was reduced in patients. Therefore the null GSTT1, null GSTM1, and null type of both in the combination of GSTM1 and GSTT1 may be not a risk factor of neonatal jaundice.
Park, Min Kyung;Sun, Yeji;Kang, Chung-Min;Lee, Hyo-Seol;Song, Je Seon
Journal of the korean academy of Pediatric Dentistry
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v.44
no.3
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pp.378-383
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2017
There are many reasons for tooth discoloration. An increase in the bilirubin level may cause tooth discolorations. Such cases are rare, but most involve tooth discoloration with a greenish hue. The purpose of this case report is to describe green discoloration of the primary dentition in the presence of neonatal hyperbilirubinemia. 2 boys aged 16 and 22-months presented with chief complaints of erupting teeth of abnormal color. Their primary teeth exhibited a greenish discoloration along enamel hypoplasia. Both patients were born prematurely with a low birth weight and had been diagnosed with neonatal hyperbilirubinemia. Systematic diseases can affect the hard tissue of teeth during their formation and result in changes in tooth color. Periodic follow-ups are required for establishing a normal dental condition and meeting the esthetic needs of patients. A pediatric dentist may be the first person to observe patients with discoloration in their primary dentition. In such cases the dentist can deduce the systematic disease responsible for this discoloration.
Hyperbilirubinemia is the most common neonatal disease and is observed in about 80% of newborns worldwide in neonatal period within a week after birth. Untreated infant hyperbilirubinemia may lead to brain damage and even death, so it is very important to diagnose it quickly and accurately. In this study, a total bilirubin measurement system was developed that is portable and easy to use without pre-processing using a commercial smartphone. This system measures using the LED and camera of the smartphone without the need for additional devices, and because a small amount of blood is injected without pre-treatment, anyone can easily measure it in the field. In a comparative study with Cobas c111 results, accuracy meets CLIA guidelines with 94% (17/18) within ±0.4 mg/dL below 3 mg/dL and 98% within ±20% above 3 mg/dL (276/282). This system offers a simple, fast and accurate diagnosis for jaundice in infants and young children in low-resource settings.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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