Intralobar pulmonary sequestration is a rare congenital lung anomaly. It is defined as a portion of nonfunctioning lung parenchyma that receives its blood supply from an anomalous systemic artery. Patients often present with chronic or recurrent pneumonia. A chest radiograph may show a cystic lesion with air-fluid levels in the lung base. A high index of suspicion is needed for a diagnosis. Surgical removal of a symptomatic intralobar pulmonary sequestration is generally the treatment of choice. Identifying the aberrant artery is a difficult problem when resecting a pulmonary sequestration. The thoracic and abdominal aortas are the most common origins for the abnormal blood supply. However, arterial supply from the celiac artery is quite rare. We present a case of intralobar pulmonary sequestration with the blood supply originating from the celiac artery.
Ameloblastoma is an aggressive but benign epithelial neoplasm of odontogenic origin, and the occurrence of odontogenic epithelium in the wall of a dentigerous cyst is well-known entity. The presence of ameloblastic proliferation in the walls of odontogenic cysts has been reported for many years. Cahn in 1933 described a case in which he considered an ameloblastoma to have originated in a dentigerous cyst, and numerous other cases of ameloblastomatous proliferation have since been reported. In 1977, Robinson and Martinez described a distinct variant of ameloblastoma in which the response to curettage was found to be favorable with a recurrence rate of 25%. The gross and microscopic features indicated that this variant vas associated with a large cystic cavity with either luminal or mural proliferation of ameloblastic tumor cells, and they referred to this variant as unicystic ameloblastoma. Unicystic ameloblastoma occurs most commonly in the second and third decades of life, which is considerably younger than the average age of discovery for the classical ameloblastoma. For the accurate histopathological diagnosis of the unicystic ameloblastoma, the specimen obtained the excisional biopsy, complete enucleation or incisional biopsy from the multiple site of the lesion. This article provides histopathologic evidence of multilocular unicystic ameloblastoma in which ameloblastic tissue was associated with a dentigerous cyst that was found in a 31-year-old female, and complete radiographic, photographic, and microscopic documentation is presented.
A 9-year old boy suffering from cleidocranial dysplasia associated with impacted 4 supernumerary teeth and unerupted all permanent teeth is presented with his mother. The pedigree showed autosomal dominant pattern of inheritance, and the raiographic features of them were very similar in clavicle, skull, vertebrae, peivis and extremities. Although almost of the skeleton was involved with this syndrome, they did not recognize any other problem but except dental problem. In mother, who was wearing removable partial dentures leaving 24 impacted teeth in her jaws, the radiographic abnormalities like cystic lesion were not detected. And in the son, who showed impacted 4 supernumerary and all permanent teeth, we have attempted surgical extraction of the supernumerary teeth and periodic surgical opening of the alveolar bone covering the permanent dentition to induce the eruption of permanent teeth at the proper position, Orthodontic treatment has also been combined to correct class III malocclusion state.
Cleidocranial dysplasia (CCD) is a rare congenital disorder, typically characterized by persistently open skull sutures, aplastic or hypoplastic clavicles, and supernumerary teeth. Mutations in the gene encoding the runt-related transcription factor 2 (RUNX2) protein are responsible for approximately two thirds of CCD patients. We report a 20-year-old CCD patient presenting not only with typical skeletal changes, but also complex dental anomalies. A previously undiagnosed odontoma, 14 supernumerary teeth, a cystic lesion, and previously unreported fused primary teeth were discovered on cone-beam computed tomography (CBCT) scans. Mutation analysis identified the causal c.578G>A (p.R193Q) mutation in the RUNX2 gene. At 20 years of age, the patient had already missed the optimal period for dental intervention. This report describes the complex dental anomalies in a belatedly diagnosed CCD patient, and emphasizes the significance of CBCT assessment for the detection of dental anomalies and the importance of early treatment to achieve good outcomes.
Park, Se-Hyun;Kim, Nam-Kyun;Kim, Ki-Ho;Kang, Sang-Hoon;Park, Hyung-Sik;Kim, Hyung-Jun;Cha, In-Ho;Nam, Woong
Journal of the Korean Association of Oral and Maxillofacial Surgeons
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v.34
no.4
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pp.456-459
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2008
Post-operative recurrence of cystic lesion is a great concern for clinician, patients, and their family, especially in case of odontogenic keratocyst, which has aggressive behavior and high recurrence rate. The purpose of this study was to evaluation clinical characters of OKC, focusing of the recurrence rate and proposed critical follow-up period. 58 cases (aged 9 to 66, 33 males and 25 females) of OKC were reviewed for sex of patients, location, size, operative procedure type, radiographic findings, histopathologic findings, post-operative recurrence time, from 2000 to 2005 at Yonsei Medical Center, were selected. The computerized statistical analysis was carried out with SAS system. 18 of 58 cases (31.03%) were recurred and this study revealed no statistically significant difference in recurrence rate for sex, location, size, radiographic findings, histopatologic findings, operative procedure type, recurrence timing. 3 out of 18 cases (16.7%) showed one or more recurrence. This was statistically significant difference (P=.0264). In this study, 15 of 18 cases (83.3%) were observed recurrence during 4 years after removal of the OKCs, we suggest critical follow-up period during 4 years after operation.
Obstruction of the extrahepatic bile ducts is the most common cause of conjugated hyperbilirubinemia in early infancy. More than 90% of such obstructive lesions are accounted for by extrahepatic biliary atresia. A rare lesion is obstruction of the common duct by impacted, thickened secretions and bile. Bile plug syndrome is defined as extrahepatic obstruction of the bile ducts by bile sludge in term infants without anatomic abnormalities, congenital chemical defects of bile, or hepatocellular lesions. Obstruction of extrahepatic ducts by plugs of biliary material apperas to be due to the inspissation and precipitation of bile and mucus within the lumen of the ducts. Cholestasis and precipitation of bile develop in association with abnormal composition of bile in cystic fibrosis, hepatocellular damage, prolonged erythroblastic jaundice, altered biliary dynamics with total parenteral nutrition, gut dysfunction, diuretic therapy, exchange transfusions and perinatal hemolysis. In those cases, the term inspissated bile syndrome is used. The clinical and laboratory findings in bile plug syndrome are identical to those observed in biliary atresia and choledochal cyst. The diagnosis can be suspected based on the findings of clinical and laboratory examinations together with hepatobiliary imaging, ultrasonography, radionuclide scan and liver biopsy. We experienced a case of spontaneous resolution of bile plug syndrome in a 4-year-old girl. We report this case with brief review related literatures.
Journal of the Korean Association of Oral and Maxillofacial Surgeons
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v.45
no.1
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pp.34-42
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2019
Objectives: Various bone graft substitute materials are used to enhance bone regeneration in the maxillofacial skeleton. In the recent past, synthetic graft materials have been produced using various synthetic and natural calcium precursors. Very recently, eggshell-derived hydroxyapatite (EHA) has been evaluated as a synthetic bone graft substitute. To assess bone regeneration using EHA in cystic and/or apicectomy defects of the jaws through clinical and radiographic evaluations. Materials and Methods: A total of 20 patients were enrolled in the study protocol (CTRI/2014/12/005340) and were followed up at 4, 8, 12, and 24 weeks to assess the amount of osseous fill through digital radiographs/cone-beam computed tomography along with clinical parameters and complications. Wilcoxon matched pairs test, means, percentages and standard deviations were used for the statistical analysis. Results: The sizes of the lesions in the study ranged from 1 to 4 cm and involved one to four teeth. The study showed significant changes in the formation of bone, the merging of material and the surgical site margins from the first week to the first month in all patients (age range, 15-50 years) irrespective of the size of the lesions and the number of teeth involved. Bone formation was statistically significant from the fourth to the eighth week, and the trabecular pattern was observed by the end of 12 weeks with uneventful wound healing. Conclusion: EHA showed enhancement of bone regeneration, and healing was complete by the end of 12 weeks with a trabecular pattern in all patients irrespective of the size of the lesion involved. The study showed enhancement of bone regeneration in the early bone formative stage within 12 weeks after grafting. EHA is cost effective and production is environment friendly with no disease transfer risks. Thus, natural bioceramics will play an important role in the reduction of costs involved in grafting and reconstruction.
Jo, Hyun-Jun;Kim, Hee-Youl;Kang, Dong-Cheol;Leem, Dae-Ho;Baek, Jin-A;Ko, Seung-O
Maxillofacial Plastic and Reconstructive Surgery
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v.42
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pp.16.1-16.8
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2020
Background: Cyst enucleation, which extracts only the tumor with the application of Carnoy's solution (CS), has been suggested as a conservative treatment with a low recurrence rate and morbidity. However, there has been a concern that CS's contact with inferior alveolar nerve (IAN) can cause neurons to degenerate and cause sensory dysfunction. The purpose of this retrospective cohort study aimed to investigate the neurosensory function after surgical treatment with or without the application of CS. Methods: While controlling the effects of sex, age, follow-up period, and invasion size of the tumor, we performed the binary logistic regression analysis to examine whether or not the sensory function of the patients who were treated with CS (n = 19) for the cyst enucleation procedure was significantly different from those who were not treated with CS (n = 58) at the end of the follow-up period. Results: The logistic regression result showed that the use of CS was not significantly related to the normalness of sensory function at the end of the follow-up period. Rather, the invasion size of the cyst was significantly associated with sensory dysfunction. Conclusions: CS may be used for patients who are diagnosed with OKC and UAM without much fear of its impact on sensory dysfunction. However, a small number of patients who were treated with CS experienced severe sensory damage and did not recover at the end of the follow-up period, suggesting the need for further analysis of these patients.
Cesarean scar pregnancy (CSP) is a rare complication that occurs in less than 1% of ectopic pregnancies, and uterine didelphys is one of the rarest uterine forms. We report a successful laparoscopic excision and repair of CSP in a woman with uterine didelphys and a double vagina. A 34-year-old gravida one, para one woman with a history of low transverse cesarean section presented to our hospital with a suspected CSP. She was confirmed to have uterine didelphys with a double vagina during an infertility examination 7 years earlier. Magnetic resonance imaging showed a 2.5-cm gestational sac-like cystic lesion in the lower segment of the right uterus at the cesarean scar. We decided to perform a laparoscopic approach after informing the patient of the surgical procedure. The lower segment of the previous cesarean site was excised with monopolar diathermy to minimize bleeding. We identified the gestational sac in the lower segment of the right uterus, which was evacuated using spoon forceps. The myometrium and serosa of the uterus were sutured layer-by-layer using synthetic absorbable sutures. No remnant gestational tissue was visible on follow-up ultrasonography one month after the surgery. This laparoscopic approach to CSP in a woman with uterine didelphys is an effective and safe method of treatment. In women with uterine anomalies, it is important to confirm the exact location of the gestational sac by preoperative imaging for successful surgery.
Purpose: This study aimed to investigate the potential factors that could affect the reduction rate of odontogenic cysts following decompression using cone-beam computed tomography (CBCT) for 3-dimensional volumetric analysis. Materials and Methods: The study sample consisted of CBCT images of 41 individuals who underwent decompression of odontogenic cysts at the Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Faculty of Dentistry, Chulalongkorn University, between 2010 and 2022. Preoperative and postoperative CBCT results were collected, and a volumetric analysis was conducted to evaluate the differences in the reduction rate and the percentage of volume reduction of cystic lesions based on different parameters. Correlations between these parameters were analyzed to determine associations. Results: In this study, the average time of decompression for odontogenic cysts was 316 days. Males demonstrated a higher reduction rate than females (P<0.05). The reduction rate was directly proportional to initial cyst volume, with higher reduction rates for cysts with large initial volume than those with small initial volume (P<0.05). Spearman's rank correlation coefficient indicated a weak positive correlation between the initial cyst volume and the duration of decompression. Additionally, a strong positive correlation was observed between the initial volume and the reduction rate. Conclusion: Knowledge of the reduction rate of odontogenic cysts is vital for surgeons to evaluate the duration of decompression before enucleation and to determine a definitive treatment plan. Sex and initial lesion volume had significant effects on the reduction rate.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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