Castleman's disease was originally described as a localized mediastinal lymph node enlargement characterized by angiofollicular hyperplasia and intrafollicular capillary proliferation, with surgical removal of mass the only treatment required. It has been divided into two distict histologic types. The hyaline-vascular type is more common and characterized by small hyaline-vascular follicles and interfollicular proliferation. The plasma-cell type is occurred less frequent and more likely to present with constituitional symptoms. It commonly involves the mediastinal and pulmonary lymph nodes, with neck involvement in only 15% to 20% of cases. We report two cases of hyaline-vascular type of Castleman's disease located in the neck area with references to recent literature.
Journal of the Korean Association of Oral and Maxillofacial Surgeons
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제27권5호
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pp.468-473
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2001
본 교실에서는 우측 악하부와 우측 안와 하부의 종창으로 내원한 53세 여자 환자에서 Fine Needle Aspiration Biopsy로 림프절의 반응성 과증식으로 진단되어 다시 절제 생검을 시행하여 multi-centric Castleman's disease로 진단하였다. 조직 검사상 유리질 혈관형과 형질세포형이 공존하는 복합형으로 나타났으며 병소의 적출술만을 시행한 후 1년이 지난 지금까지는 별다른 소견없이 좋은 경과를 나타내고 있으며 앞으로도 계속 주의깊은 관찰이 필요로 한다.
Multicentric Castleman disease (MCD) is an uncommon systemic lymphoproliferative disorder that may cause multiple organ damage. Castleman disease-associated diffuse parenchymal lung disease (DPLD) has not been well studied. A 32-year-old man was referred to our hospital for progressive generalized weakness, light-headedness, and dyspnea on exertion for more than one year. Laboratory evaluations showed profound anemia, an elevated erythrocyte sedimentation rate, and an increased C-reactive protein level with polyclonal hypergammaglobulinemia. Chest radiography, computed tomography (CT), and positron emission tomography-CT scan demonstrated diffuse lung infiltration with multiple cystic lesions and multiple lymphadenopathy. In addition to these clinical laboratory findings, bone marrow, lung, and lymph node biopsies confirmed the diagnosis of idiopathic MCD (iMCD). Siltuximab, an interleukin-6 inhibitor, and glucocorticoid therapy were initiated. The patient has been tolerating the treatment well and had no disease progression or any complications in 4 years. Herein, we report this case of human herpesvirus-8-negative iMCD-associated DPLD accompanied by multiple cystic lesions, multiple lymphadenopathy, and polyclonal hypergammaglobulinemia with elevated immunoglobulin G (IgG) and IgG4 levels. We recommend a close evaluation of MCD in cases of DPLD with hypergammaglobulinemia.
Castleman's disease is uncommon lymphoproliferative disorder as giant lymph node hyperplasia and angiofollicular lymph node hyperplasia. Multicentric variant of Castleman's disease, plasma cell type has been described that has more generalized lymph node involvement as well as involvement of other organ systems than localized type. Multicentric plasma cell type is frequently accompanied by systemic manifestations, such as weight loss, lowgrade fever and weakness. But the reported cases of pulmonary parenchymal involvement are rare and have almost consisted of hyalinized granuloma adjacent to a bronchus. We report a patient with Castleman's disease of the lung, pathologically proven interstitial pulmonary involvement.
Oh, Jeeyoung;Yang, Woo Ick;Cho, Jeong Hoon;Sunwoo, Il Nam
Annals of Clinical Neurophysiology
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제19권1호
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pp.74-76
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2017
Muscle specific tyrosine kinase (MuSK) myasthenia gravis (MG) is a rare subtype of MG, which is immunologically distinct and differential therapeutic response. Though MG is often associated with other autoimmune disorders or malignancy, concurrence of other disease and MuSK MG has been infrequently reported. We present a patient of MuSK MG associated with multicentric Castelman disease.
Objectives: Castleman's disease(CD) is a lymphoproliferative disorder of unknown etiology. To elucidate the clinicopathologic characteristics of CD, we retrospectively reviewed our experience. Methods: Fifteen patients with CD of the neck and mediastinum were identified. Patients were divided into two groups: group I had an unicentric CD and group II had multicentric CD. The histology of CD was divided into 3 subtypes: hyaline-vascular(HV), plasma cell(PC), and mixed. Results: The study included 12 cases of group I, 3 cases of group II in the clinical aspect and 10 cases with HV, 3 cases with PC, 2 cases with mixed type in the histologic aspect. Of group I patients who underwent complete surgical excision, all are currently free of disease. The clinical course of group II patients was variable. Of two patients with multicentric plasma cell CD who were treated, one remain free from disease and the other had a local recurrence in the neck. One patient with multicentric mixed CD died of disease after 30 months of presentation. Conclusion: Surgical resection is recommend for patients with the unicentric CD, regardless of histologic subtype. Patients with multicentric disease do not benefit from surgical resection and should be candidates for multimodality therapy.
HwangBo, Yup;Cha, Seung-Ick;Lee, Yong Hoon;Lee, So Yeon;Seo, Hyewon;Oh, Serim;Kim, Minjung;Choi, Sun Ha;Park, Tae In;Shin, Kyung-Min
Tuberculosis and Respiratory Diseases
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제74권1호
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pp.23-27
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2013
Multicentric Castleman's disease (CD) is a rare atypical lymphoproliferative disorder, which is characterized by various systemic manifestations. Some patients with multicentric CD may have concomitant lung parenchymal lesions, for which lymphoid interstitial pneumonia (LIP) is known to be the most common pathologic finding. Follicular bronchiolitis and LIP are considered to be on the same spectrum of the disease. We describe a case of multicentric CD with pulmonary involvement, which was pathologically proven as follicular bronchiolitis.
Castleman's disease is a relatively rate disorder of lymphoid tissue and poorly understood etiology. The disease may occur anywhere along the lymphatic chain, but is most commonly found as a solitary mass in the mediastinum. The hyaline vascular type represents 91% of Castlemen's disease, and these are most often discovered in the asymptomatic patient on routine chest film. Patients with the plasma cell type often exhibit systemic symptoms, including fever, night sweats, anemia, and hypergammaglobulinemia. Surgical excision effects cure, although resection of the hyaline vascular type may be associated with significant hemprrage owing to extreme vascularity. We recently experienced a case of hyaline vascular type Castleman's disease which was treated by surgical resection through the anterior mini-thoracotomy, and report with its review.
Castleman's disease is an uncommon lymphoproliferative disorder. The disorder can be classified based on histological subtype, such as hyaline vascular type, plasma cell type, and mixed type, and can also be clinically divided into either unicentric or multicentric type. Its exact pathophysiology is not clearly identified. The unicentric type is able to be treated by surgical resection. However, there is no standard treatment modlity for the multicentric type. Treatment of multicentric type includes anti-cancer chemotherapy and radiation therapy. Recently, authors have experienced a rare case of unicentric type of Castleman's disease accompanying a mucoepidermoid carcinoma of parotid gland and report a case which is discussed with references.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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